Bouveret综合征并十二指肠-结肠瘘：1例报道并文献复习.pdf

doi:10.3969/j.issn.1006-5709.2023.10.025第一作者简介:李雅欣,在读硕士,研究方向:结直肠肿瘤、代谢性脂肪肝等。E-mail:2021283020075 通讯作者:谭诗云,博士,主任医师,博士生导师,研究方向:消化系肿瘤的早期防治,消化道内镜的临床应用及诊疗方案优化,肝脏疾病基础及临床研究等。E-mail:812328105 Bouveret 综合征并十二指肠-结肠瘘:1 例报道并文献复习李雅欣1,俞媛洁1,朱孔凡2,谭诗云1武汉大学人民医院 1.消化内科;2.胰腺外科,湖北 武汉 430060【摘要】Bouveret 综合征是胆石性肠梗阻的特殊类型,是一种罕见的胆石症并发症,其原因是胆结石通过胆囊十二指肠瘘管进入十二指肠近端引发不同程度的肠梗阻,同时合并十二指肠-结肠瘘更是罕见,易漏诊误诊。本文对我院 1 例 Bouveret 综合征并十二指肠-结肠瘘患者的临床资料进行回顾性分析,并对该疾病的诊断等做经验性总结。【关键词】Bouveret 综合征;胆结石;十二指肠-结肠瘘中图分类号:R574文献标识码:B文章编号:1006-5709(2023)10-1199-02收稿日期:2022-11-17Bouveret syndrome with duodeno-colic fistula:one case report and literature reviewLI Yaxin1,YU Yuanjie1,ZHU Kongfan2,TAN Shiyun11.Department of Gastroenterology;2.Department of Pancreatic Surgery,Renmin Hospital of Wuhan University,Wuhan 430060,China【Abstract】Bouveret syndrome is a special type of gallstone ileus and a rare complication of cholelithiasis.The reason is that gallstones en-ter the proximal duodenum through the cholecystoduodenal fistula and lead to different degrees of ileus.Meanwhile,duodeno-colic fistula is even more rare,which is likely to misdiagnosis.The clinical data of a case of Bouveret syndrome with duodeno-colic fistula in our hospital were retrospectively analyzed,and the diagnosis of this disease was summarized empirically.【Key words】Bouveret syndrome;Cholelithiasis;Duodeno-colic fistula病例患者,男,54 岁,因“腹泻伴腹痛 20 余天”入院。患者20 余天前饮酒后出现腹泻,1020 次/d,便不成形,先为未消化食物,后为黄色稀水样便,进食后症状加重,无黏液及脓血,伴脐周隐痛、恶心,乏力、头晕,消瘦等,无胸闷、腹胀等,院外予以抗感染、止泻等对症支持治疗,效果欠佳。患者既往有胆结石病史 30 余年,2021 年我院 B 超提示:脂肪肝、胆囊结石;胃镜提示:十二指肠球部隆起(见图 1):反流性食管炎(A 级)、慢性非萎缩性胃炎伴糜烂。患者未行进一步的规律诊治。入院后查体未见明显阳性体征。完善辅助检查:血常规:Mono%12.6%;降钙素原:0.15 ng/ml;电解质:K+2.52 mmol/L;尿粪常规、粪隐血未见明显异常;大便培养:未检出沙门菌和志贺菌,未检出气单胞菌、邻单胞菌、大肠埃希菌(0-157)。入院完善上腹部增强 CT 示:胆囊未见明确显示,肝内外胆管扩张并多发积气(见图 2);考虑不全肠梗阻可能,肠系膜区炎性渗出;脂肪肝。暂予以止泻、抗感染、营养等对症支持治疗,效果欠佳。治疗后完善小肠 CT 提示:十二指肠降部混杂稍高密度影,考虑含钙化结石(见图 3),周围淋巴结肿大;肠系膜多发小淋巴结;肝内外胆管积气。胃镜示:反流性食管炎(A 级),糜烂性胃炎伴胆汁反流,十二指肠球部溃疡,胃石?肠镜示:直肠息肉、痔。胃石内镜下呈墨绿色,考虑含胆汁成分,遂次日行内镜下胃碎石取石术,球腔见 1 枚大小约 3.0 cm4.0 cm4.0 cm 的巨大胃石,表面附着食物残渣,使用 3 个圈套器及 1 个取石球囊,将胃石移至胃腔后取出,暴露球腔后见不规则溃疡面,创面少量渗血;另于球降交界处见一处“十二指肠-结肠瘘口”,并可见黄色粪渣溢出(见图 4)。为了进一步明确瘘的形成及部位,另完善放射上消化道造影提示:考虑十二指肠球后部瘘(十二指肠-结肠瘘、十二指肠-胆管瘘)(见图 5),请胃肠外科、胰腺外科会诊,结合临床最终考虑胆囊-十二指肠-结肠瘘,手术指征明确,经与家属沟通转胰腺外科手术治疗,行胃大部切除+结肠部分切除+胆囊切除+胃空肠吻合术,术后病检提示良性瘘口,患者术后恢复良好。现患者治疗后 6 个月余,电话随访,患者未再出现腹泻腹痛等不适症状,体质量增加 5 kg。图 1胃镜可见十二指肠球部隆起(箭头);图 2腹部 CT 平扫+增强示肝内外胆管扩张(箭头);图 3小肠 CT 提示十二指肠降部混杂稍高密度影,考虑含钙化结石(箭头)Fig 1Gastroscope showing the bulge of duodenal bulb(arrow);Fig 2Abdominal CT showing intrahepatic and extrahepatic bile duct dilatation(arrow);Fig 3Small intestine CT showing a slightly dense shadow in the descending duodenum,considered to contain calcified stones(arrow)讨论Bouveret 综合征是胆石性肠梗阻的特殊类型,是一种罕见胆石症并发症,占所有胆石性肠梗阻的 1%3%,其病因是胆石通过胆囊十二指肠瘘管进入十二指肠近端引发不同程度的肠梗阻1。Bouveret 综合征并十二指肠-结肠瘘文献报告数量极小。本研究报道了我科收治的 1 例 Bouveret 综合征并十二指肠-结肠瘘患者。Bouveret 综合征发病机制为胆囊反复炎症刺激毗邻胃肠壁产生粘连,同时结石压迫胆囊,导致胆囊萎缩,最终坏死穿孔形9911胃肠病学和肝病学杂志2023 年 10 月第 32 卷第 10 期Chin J Gastroenterol Hepatol,Oct 2023,Vol.32,No.10注:图 4A:胃镜下可见十二指肠球部“胃石”(箭头);图 4B:十二指肠球部溃疡(箭头);图 4C:十二指肠-结肠瘘口;图 4D:“胃石”经瘘口进入结肠;图 4E:取出的“胃石”。图 5:造影剂自十二指肠球后部瘘口处渗漏(箭头),结肠肝曲及肝内胆管显影。图 4胃镜下取石;图 5放射上消化道造影Fig 4Gastroscopic lithotomy;Fig 5Upper gastrointestinal contrast成瘘道,胆囊腔压力随之减小,胆囊进一步萎缩2。该疾病常见于有 28 cm 胆结石的老年女性患者,主要表现为恶心、呕吐、腹痛等非特异性症状,也可表现为胆道感染,查体可见腹膜炎及上腹膨隆体征3。由于该疾病临床表现不典型,加之临床医师经验不足等原因易导致漏诊、误诊4。本例患者有 30 年胆结石病史,2021 年 4 月 14 日因“腹胀”于我院门诊就诊,B 超提示:胆囊萎缩且有一大小约 2.7 cm1.0 cm 的结石影,胃镜提示“十二指肠球部隆起”,病灶表面不规则,患者未行超声内镜及 CT 等进一步检查,现回顾病史怀疑其可能为胆囊压迫十二指肠球部的表现。患者本次入院后,因临床症状不典型,仅表现为慢性腹泻,完善相关检查初步排除肿瘤、肠炎、内分泌疾病等,暂予以对症支持治疗。Bouveret 综合征术前诊断主要依靠临床表现和内镜及影像学检查,由于该病临床表现常不典型,因此内镜及影像学检查在提高术前诊断率上占据重要地位。增强 CT 具有较高的敏感性(90%93%)和特异性(100%),可显示典型的 Rigler 三联征即:异位结石、肠梗阻、胆道积气,重要的是可以显示瘘口的大小及位置5。内镜同样可发现瘘口及结石,同时可碎石取石起到治疗作用6。另外胃肠道钡剂造影可见异常分流、逆流,可提示瘘口存在。B 超、内窥镜逆行胰胆管造影术对此病也有诊断价值7。通常内镜及影像检查阳性率低,常联用多项检查,但最终常依靠术中诊断。该患者虽然临床症状不典型,但 CT有典型的 Rigler 三联征的表现,且胃镜下可见瘘口及结石,以及钡餐明确显示瘘口部位,提示 Bouveret 综合征可能。Bouveret 综合征治疗常选用胃镜和手术,胃镜下碎石取石解除梗阻;手术切除胆囊、修补瘘口,必要时肠切除并重建消化道8。本例患者首先胃镜下取石解除梗阻,由于患者瘘口面积大,继而实施“胃大部切除+结肠部分切除+胆囊切除+胃空肠吻合”的肠切除并重建消化道手术,术后恢复可。本例患者的特殊之处在于,患者不仅存在胆囊-十二指肠瘘,还存在十二指肠-结肠瘘。由于“胃石”在十二指球部反复摩擦引起炎症及球部溃疡,与毗邻结肠产生炎性粘连,进而导致十二指肠-结肠瘘。顽固性餐后腹泻为十二指肠-结肠瘘最常见的症状,粪便中含有未消化固体食物是其特异性表现。由于十二指肠球部和横结肠均为腹膜内位器官,因此患者可能无腹膜炎表现,而以腹泻未消化食物、粪性呕吐和营养不良为其三大典型临床症状9。该患者出现餐后腹泻未消化食物,并伴有体质量下降,症状典型,但清肠后肠腔内仍有大量粪便潴留,肠镜视野不清,增加了发现瘘口的难度,加之内镜医师不了解患者病情,因此肠镜下未能发现瘘口,直至胃镜取石方明确瘘口存在。本例患者的诊治启示我们:(1)长期有胆结石、慢性胆囊炎病史的患者,考虑有胆囊壁与邻近内脏粘连风险时,应怀疑Bouveret 综合征可能10,及时完善相关检查明确诊断,及早治疗,以降低病死率。(2)十二指肠-结肠瘘有特异的临床表现,当患者出现顽固性餐后腹泻未消化食物时,需考虑小肠-结肠瘘,完善相关检查明确瘘口,以行进一步治疗。(3)全面考虑患者病情,加强内外科协作。参考文献1 Sadovnikov I,Anthony M,Mushtaq R,et al.Role of magnetic reso-nance imaging in Bouverets syndrome:a case report with review of the literature J.Clin Imaging,2021,77:43-47.DOI:10.1016/j.clinimag.2021.02.035.2 Haddad FG,Mansour W,Deeb L.Bouverets syndrome:literature re-view J.Cureus,2018,10(3):e2299.DOI:10.7759/cureus.2299.3 Ramrakhiani H,Simpson N,Strichartz SD,et al.Like a Rolling Gall-stone:cholecystoduodenal fistula as evidence of gallstone ileus J.Dig Dis Sci,2020,65(9):2518-2520.DOI:10.1007/s10620-020-06088-7.4 董超群,陈应果,吴顺理,等.Bouveret 综合征手术治疗 1 例报告并文献复习 J.临床肝胆病杂志,2020,36(10):2295-2297.DOI:10.3969/j.issn.1001-5256.2020.10.030.Dong CQ,Chen YG,Wu SL,et al.Bouveret s syndrome:a case of surgical treatment and literature review J.J Clin Hepatol,2020,36(10):2295-2297.DOI:10.3969/j.issn.1001-5256.2020.10.030.5 Ibrarullah M,Samantaray PK,Meher S,et al.Gallstone ileus of upper gastrointestinal tract:a case series J.Indian J Gastroenterol,2019,38(3):273-275.DOI:10.1007/s12664-019-00954-7.6 Nuo-Guzmn CM,Marn-Contreras ME,Figueroa-Snchez M,et al.Gallstone ileus,clinical presentation,diagnostic and treatment ap-proach J.World J Gastrointest Surg,2016,8(1):65-76.DOI:10.4240/wjgs.v8.i1.65.7 Lowe AS,Stephenson S,Kay CL,et al.Duodenal obstruction by gall-stones(Bouverets syndrome):a review of the literature J.Endoscopy,2005,37(1):82-87.DOI:10.1055/s-2004-826100.8 Osman 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