肝癌术后感染导致胆管支气管瘘1例报道.pdf

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通讯作者:杨彦,博士,主任医师,恶性肿瘤上皮细胞-间质细胞转化与侵袭转移;肝胆胰恶性肿瘤的诊断与治疗。E-mail:肝癌术后感染导致胆管支气管瘘 1 例报道曾维乾,杨彦海南医学院第一附属医院肝胆胰外科,海南 海口 570102【摘要】胆管支气管瘘临床上极其罕见,病因包括结石或肿瘤导致的梗阻、肝胆肿瘤侵袭、近膈处局部感染及医源性损伤等。近年来,胆管支气管瘘发病率呈上升趋势,其确诊主要依赖于患者临床表现和影像学结果,目前主要采取介入治疗和外科手术治疗的方式。本文报道了 1 例肝癌术后感染罕见导致胆管支气管瘘患者的临床资料,并复习了国内外相关文献,对该疾病的诊断和治疗进行归纳总结。【关键词】胆管支气管瘘;胆色素痰;治疗中图分类号:R735.7文献标识码:B文章编号:1006-5709(2023)10-1177-02收稿日期:2022-12-10Bronchobiliary fistula caused by postoperative infection of hepatocellular carcinoma:one case reportZENG Weiqian,YANG YanDepartment of Hepatobiliary and Pancreatic Surgery,the First Affiliated Hospital of Hainan Medical University,Haikou 570102,China【Abstract】Bronchobiliary fistula is an extremely rare clinical disease.It may occur to some conditions,such as obstruction caused by cal-culus or tumor,invasion of hepatobiliary tumor,local infection near diaphragm and iatrogenic injury.In recent years,the incidence of bron-chobiliary fistula is on the rise,and its diagnosis mainly depends on the clinical manifestations and imaging studies of patients.Clinical data of 1 patient with bronchobiliary fistula caused by rare postoperative infection of hepatocellular carcinoma was analyzed retrospectively.Rele-vant literature was reviewed,and the diagnosis and treatment of this disease were summarized.【Key words】Bronchobiliary fistula;Bilious sputum;Treatment胆管支气管瘘(bronchobiliary fistula,BBF)是胆道系统与支气管树之间存在的病理性交通,常继发于胆道疾病和肝包虫病。随着医疗活动的发展与进步,近年来继发于医疗活动的BBF 病例逐渐增多,其中,多次手术、经内镜逆行性胰胆管造影术(endoscopic retrograde cholangiopancreatography,ERCP)及射7711胃肠病学和肝病学杂志2023 年 10 月第 32 卷第 10 期Chin J Gastroenterol Hepatol,Oct 2023,Vol.32,No.10频消融等导致 BBF 的报道较多1。本文报道了 1 例肝癌术后感染罕见导致 BBF 的病例,并结合国内外相关文献,对该疾病的诊断和治疗进展进行归纳总结。病例患者,男,42 岁,1 个月余前因“原发性肝癌(b期)”于我院行“肝右后叶切除术+S8 段肿瘤微波消融术”,术后并发胆瘘,留置右膈下引流管持续引流出金黄色胆汁样液体3001 000 ml/d。患者术后恢复可,未诉特殊不适,生命体征平稳,于术后 24 d 带管出院。于 2021 年 5 月 19 日因“右上腹疼痛伴咳嗽咳痰 2 d”再次入院,患者自诉咳白色泡沫痰。入院查体:T 37.5 ,全身皮肤、巩膜无黄染,右下肺可闻及湿啰音,腹平软,右上腹轻压痛,无反跳痛、肌紧张,未扪及包块,肝脾肋下未及,肝 区 叩 痛,移 动 性 浊 音(-),肠 鸣 音 弱。血常规:WBC 7.27109 L-1,N 78%;肝功能:ALT 56 U/L,TBIL 14.8 mol/L,余基本正常。急诊 CT 提示:肝脏呈术后改变,术区积液、积血、积气及周围炎性渗出;右侧胸腔少量积液(见图 1A)。入院诊断:(1)原发性肝癌术后;(2)胆瘘;(3)肺部感染。入院后给予抗感染、护肝及对症支持治疗。但患者诉咳嗽、咳痰逐渐加重,咳黄绿色泡沫痰,伴畏寒发热、气促,体温最高 40.2 ,双肺可闻及散在湿啰音,腹部查体同前。查血常规:WBC 5.82 109 L-1,N 87%;生 化:超 敏 C 反 应 蛋 白146.69 mg/L,ALT 76 U/L,TBIL 19.4 mol/L。痰液测胆红素,结果提示:TBIL 100.3 mol/L,DBIL 81.1 mol/L。复查 CT(2021-05-21)提示:肝脏术后改变,术区积液较前变化不明显;右侧胸腔积液较前增多,继发右肺下叶膨胀不全;左侧胸腔少量积液(见图 1B)。考虑前次手术为“肝右后叶切除+S8段肿瘤微波消融术”,右侧膈肌游离创面大,且术后因“胆瘘”所致“膈下感染”存在,感染迁延不愈,腐蚀膈肌,进一步侵袭右侧胸腔和支气管,导致“BBF”。遂于超声引导下行肝创面积液穿刺引流术,引流出黄色脓性液体,留取标本行细菌培养和胆汁测定,结果提示肝创面引流液中 DBIL 19.8 mol/L。引流液细菌培养无细菌及真菌生长。同时加强抗感染治疗(头孢哌酮舒巴坦+莫西沙星),并予以雾化吸入、祛痰等对症支持治疗。同时进一步行支气管镜检查,但未发现肺内瘘口存在。经保守治疗患者症状无明显缓解,仍诉咳黄绿色黏稠痰,伴间断性发热,体温最高 40.4 。多次行血液及肝创面引流液细菌培养均未见细菌及真菌生长。复查 CT(2021-05-24)提示:双肺渗出较前稍增多,考虑感染性病变;双侧胸腔积液伴右肺下叶膨胀不全;右侧胸腔少许积气(见图 1C)。并于 2021 年 5 月 26 日行胸腔闭式引流,引出淡黄色液体约 100 ml,留送细菌培养和胆汁测定,结果提示 TBIL 29.3 mol/L。因胸腔闭式引流管自2021 年 5 月 31 日未见引流液引出,遂于 2021 年 6 月 4 日拔除胸腔闭式引流。2021 年 6 月 7 日静脉麻醉下行 ERCP,术中胆道造影未见明显瘘口,予以留置鼻胆管充分引流胆汁。经上述治疗后,患者仍诉咳嗽、咳黄绿色浓痰,伴畏寒发热、气促,痰液及鼻胆管引流液一般细菌及真菌培养均可见鲍曼氏不动杆菌,考虑胆管支气管瘘持续存在,感染控制不佳,且感染导致瘘管迁延不愈,而 ERCP 亦未见明显胆管瘘口,无法行介入手术封堵瘘管,因此,经多学科诊疗后决定行手术闭合瘘口。术前纠正低蛋白血症,于支气管封堵管或双腔气管插管下全麻,术中体位应左高右低,避免右侧胸腔及右肺内胆汁流入健侧肺。2021 年 7 月 5 日在全麻下行“剖腹探查+胆管支气管瘘缝扎+膈肌修补+胆总管探查+T 管引流术”。术中探查可见肝脏与膈肌广泛粘连,充分游离粘连,见肝 S8 段消融部位肝组织坏死糜烂,右膈肌组织糜烂缺损,周围可见黄绿色脓苔,胆囊床可见黄白色脓性分泌物,术中证实“胆管支气管瘘”诊断。遂予以清理肝脏及膈肌坏死组织,以 3-0 prolene 线缝合膈肌创面及肝脏创面,分离并显露胆总管,探查胆总管无明显狭窄后,留置 T 管引流,膈下、文氏孔留置橡胶引流管各一根。术后予以抗感染、雾化排痰、护胃、营养支持等治疗。术后患者咳嗽咳痰症状较前减轻,痰液颜色逐渐转至白色,自术后第 13 天起无咳嗽咳痰症状,膈下及文氏孔引流管分别于 2021 年 7 月 19 日及 2021 年 7 月 29 日拔除,予以出院。出院后随访至今,近 1 年来未再次出现咳嗽咳痰症状,无特殊不适,复查 CT 提示右侧胸腔积液较前明显减少(见图 1D)。注:A:入院时 CT 提示右侧胸腔少量积液;B:右侧胸腔积液较前增多,继发右肺下叶膨胀不全;C:双肺散在多发渗出;D:复查胸部 CT 提示右侧胸腔少量积液,较前明显减少。图 1CT 结果Fig 1Result of CT讨论BBF 是一种临床上十分罕见的疾病,其基本特征为胆管与支气管之间产生异常通道,随之出现大量胆汁经呼吸道咯出体外,继而出现咳胆汁样痰、感染、严重的水电解质紊乱等临床表现2。最早报道为 Peacock 在 1850 年所诊治的 1 例继发于肝包虫病的女性3。BBF 的病因可分为先天性和获得性。获得性 BBF 的病因较为多样,包虫病感染、创伤、胆道梗阻、肿瘤侵犯和医源性损伤均可引起 BBF4。近年来,随着消融术治疗肝癌的普及和广泛应用,消融术后 BBF 的报道逐渐增多5。本例患者因肝癌于我院行肝切除术及微波消融术,术后出现胆瘘,长期留置右膈下引流管,后因右上腹疼痛伴咳嗽就诊,住院期间确诊为 BBF。考虑本例患者发病机制如下:(1)患者行微波消融位置位于 S8 段,毗邻膈肌,在行微波消融中可能因热损伤和机械损伤使膈肌缺损,从而使胆道与支气管树之间形成病理性通道;(2)患者存在术后长时间的胆瘘,可以诱发炎症,使肝脏与膈肌之间形成粘连,不断侵蚀使得膈肌破溃,胆汁通过膈肌进入胸腔,从而引起 BBF。BBF 患者的临床表现多种多样,常表现为咳胆色素痰、咳嗽、发热、腹痛和黄疸,少数患者可发生胸痛和呼吸困难,而较为罕见的 临 床 表 现 有 恶 心、呕 吐、门 静 脉 高 压、贫 血 等1,6。BBF 的诊断主要依靠其咳胆色素痰的临床特征和影像学检查。8711胃肠病学和肝病学杂志2023 年 10 月第 32 卷第 10 期Chin J Gastroenterol Hepatol,Oct 2023,Vol.32,No.10咳胆色素痰是 BBF 的特异性表现,也是确诊的主要依据。影像学检查中,X 线平片常具有右侧膈肌形态异常、胸腔积液、肺炎或肺不张、肝脏位置出现气液平等表现7。经皮肝穿刺胆管造影和 ERCP 可直接观察到瘘管并确定解剖结构,是 BBF 常规首选的影 像 学 方 法,而 磁 共 振 胰 胆 管 造 影(magnetic resonance cholangiopancreatography,MRCP)和肝胆亚胺二乙酸(hepatobiliary imino-diacetic acid,HIDA)扫描不仅可以明确诊断,而且比其他传统的非侵入性技术有明显的优势,有助于了解胆管形态、功能、排泄及胆瘘情况,评估受影响的肝叶是否正常引流6,8。支气管镜检查虽然很难直接发现瘘口,但支气管镜可以发现支气管内的胆汁,从而明确诊断。BBF 的治疗方式包括保守治疗、介入治疗和手术治疗。保守治疗仅适用于症状轻微患者,李莹等9报道了 1 例非外科干预预后良好的 BBF 患者,经抗感染、雾化吸入等对症支持治疗后咳嗽、咳苦味痰症状较前逐渐减轻。近年来,介入治疗 BBF逐渐成为首选治疗方案,主要是经皮肝穿刺胆道引流(percuta-neous transhepatic biliary drainage,PTBD)和内窥镜技术,尤其对于胆管良性梗阻并发感染、一般情况差、无法耐受手术以及晚期恶性肿瘤无法手术切除的 BBF 患者,优势更为明显10-11。Kim 等12报道了 1 例因行经肝动脉插管化疗栓塞导致胆管损伤进而继发 BBF 的患者,通过其前期留置 PTBD 管进行碘油栓塞术,也取得了不错的预后。当介入手术失败或 BBF 继发于肿瘤、胆道梗阻和外伤时,应首选开放手术治疗6。手术治疗的原则是“解除梗阻、闭合瘘口、治疗原发病”2。手术类型取决于原发肿瘤的类型、BBF 的位置和受累情况,包括右膈下或肝脓肿引流、封闭瘘口、切除包虫或肿瘤、T 管引流、胆肠吻合术等。当出现横膈膜、胸膜、支气管或肺损伤时,则需要予以膈膜修补、胸腔引流、胸膜剥离或肺切除术6。由于 BBF 发病率低,迄今为止,对于这种罕见并发症的治疗尚无明确的共识。由于其死亡率很高,因此,早期诊断和充分治疗十分重要。对于存在外科手术史及消融病史和术后长期胆瘘病史等 BBF 危险因素的肝癌患者,若其术后出现咳黄绿色苦味痰及肺部感染等表现,且使用抗生素治疗效果不佳时,应及时考虑到发生 BBF 的可能性,尽早行痰液胆红素测定、ERCP 等检查以明确诊断,再根据患者情况决定个体化的治疗方案。而当其他治疗失败时,外科手术治疗 BBF 仍是最好的选择。参考文献1 王继涛,朱震宇,张绍庚,等.近 25 年我国胆管支气管瘘文献分析:附 213 例报告 J.中国普通外科杂志,2014,23(2):147-152.DOI:10.7659/j.issn.1005-6947.2014.02.002.Wang JT,Zhu ZY,Zhang SG,et al.Bronchobiliary fistula in China:literature review over the past 25 years and report of 213 cases J.Chinese Journal of General Surgery,2014,23(2):147-152.DOI:10.7659/j.issn.1005-6947.2014.02.002.2 胡秋晖,邰升.胆管支气管瘘研究进展J.中国实用外科杂志,2013,33(3):228-229.3 Peacock TB.Case in which hydatids were 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