手屈指肌腱腱鞘米粒体滑囊炎一例报告.pdf

内蒙古医学杂志InnerMongoliaMedJ2023年第55卷第7 期染色体核酸改变氨基酸改变基因序号RS号位直（外显子号）（变体号）chr5:583c.809-PDE4D1348035(1VS5)CG图4基因检测报告图版编号：10 0 4-0 9 51-（2 0 2 3)0 7-0 8 9 5-F4参考文献1 GREGOR A,OTI M,KOUWENHOVEN EN,et al.De NovoMutations in the Genome Organizer CTCF Cause Intellectual Dis-abilityJ.Am J Hum Genet,2013,93(1):124-131.2 K O NRA D ED H,NA RD INI N,CA LIEBE A,e t a l.CT CFVariants in 39 Individuals with a Variable NeurodevelopmentalDisorder Broaden the Mutational and Clinical SpectrumJ.GenetMed,2019,21(12):27232733.3 CHEN F,YUAN HM,WU WY,et al.Three Additional de No-vo CTCF Mutations in Chinese Patients Help to Defne an Emerg-895ACMG致病先证者父母相关疾病（OMIW号），速传方MAF等级（男）（正常）（轻微）杂合杂合野生型(NM_00110无未收录不确定37/9045/970/56ACRDYS2(0M1M:614613),A4631)ing Neurodevelopmental DisorderJ.Am J Med Genet C SeminMed Genet,2019,181(2):218225.4陈兰，赫纹，刘玲.1例新生儿常染色体显性智力障碍2 1型病例报告J.中国当代儿科杂志，2 0 2 1,2 3(3)：30 6 30 9.5CRESCENZO A D,COPPOLA F,FALCO P,et al.A NovelMicrodeletion in the IGF2/H19 Imprinting Centre Region Definesa Recurrent Mutation Mechanism in Familial Beckwith-Wiede-mann SyndromeJ.European Journal of Medical Genetics,2011,54(4):451454.收稿日期】2 0 2 3-0 3-0 7式肢端骨发育不全伴或不伴有激素抵抗2 型：D有波动感，轻压痛，肿物边界、轮廓触不清，局部肤DOI:10.16096/J.cnki.nmgyxzz.2023.55.07.032色、皮温未见异常，中指近节指横纹处可见形状不规则瘢痕，局部略有压痛，中指主动屈指功能丧失，被手屈指肌腱腱鞘米粒体滑囊炎一例报告赵东旭，王笑寒，陈丽楠（赤峰市第二医院，内蒙古赤峰0 2 40 0 0）【中图分类号】R681.7【文献标识码】D患者女性，52 岁，农民。因“左手肿物并中指屈曲受限16 年”入院。自述16 年前无明显原因出现左手中指近节掌侧肿胀、疼痛，而后手指掌面出现破溃、溢液，曾在当地医院诊治，输注抗菌药物治疗（具体诊断及用药情况不详），约3个月后溃口愈合，疼痛消失，但局部仍肿胀，并出现中指不能屈指，患者未进一步诊治。此后手掌也出现肿胀、疼痛，时轻时重，病情严重时输注抗菌药物（具体药物名称不详)症状缓解，一直未曾详细诊治。近3年手部肿胀变化不明显，亦无明显不适。为求进一步治疗于2018年4月2 日入我院。病程中患者无乏力、潮热、盗汗、消瘦等结核中毒症状，无肢体游走性疼痛、多关节对称性肿痛、晨僵病史，无手部外伤史，无手指麻木不适。专科查体：左手掌心（第三掌骨上方）及中指近节掌侧、尺侧软组织肿胀、隆起，触呈囊性，动屈指及伸指未见异常，其余各指屈伸活动未见异常（图1)；手掌及各指皮肤感觉未见异常，指端血运未见异常；同侧肘部、腋窝、锁骨上淋巴结无肿大。辅助检查：血常规、UA、A SO、RF、CRP、ESR、降钙素原、结核分支杆菌IgG抗体、T-SPOT均未见异常。左手X线片：骨关节结构及骨质未见异常（图2 a)。彩超：左手掌至中指中段均可见囊性回声，形态不规整，边界清，透声差，内充满细弱光点回声，内见条状肌腱回声,内无血流信号（图2 b)。M RI:显示肿物围绕中指屈指肌腱，自掌根部至近指间关节，似有明显边界，在T1WI呈低信号、T2WI积液高信号背景下似有多发颗粒状低信号，屈指肌腱连续性好，未见断裂(图2 c、d、e、f)。初步诊断:左手肿物(性质待定),米粒体滑囊炎，在完善术前准备后于臂丛麻醉下实施手术治疗，做中指及手掌掌面锯齿状切口，切开皮肤、皮下及掌腱膜后显露肿物，见肿物生长于中指浅、深屈指肌腱上，并将其完全包裹，近侧自腕横韧带远端边缘，远侧至中指中节指体中段，外形不规则，表面光滑，与周围组织无粘连，容易剥离，触质软、囊性(图3a、b)；切开肿物后见其内容物为大量小米粒大小、黄色、似鱼籽样颗粒物，无明显液体流出(图3c、d);被肿物包裹肌腱失去银白色泽，质地变软，部分浅、深屈肌腱存在粘连，无法分离，肌腱背侧与肿物囊壁生长紧密，无法剥离；将肿物连同受累896屈指肌腱一并切除，取环指指浅屈肌腱转移重建中指屈指功能，缝合切口，腕掌背侧石膏固定。术后常规药物预防切口感染，指导主动伸指、被动屈指功能练习,切口甲级愈合。术后病理结果：肿物囊壁纤维组织增生，可见大量炎性细胞浸润；少部分区域肿物内壁表面可见扁平上皮细胞覆盖，大部分区域肿物内壁表面无上皮细胞，为纤维结缔组织；似鱼籽样颗粒物表面光滑、境界清晰、质地均匀、无细胞结构,病理诊断米粒体滑囊炎(图4)。术后定期随访，指导患指功能锻炼，约术后1.5年最后一次随访，肿物未复发，中指伸指幅度略差，屈指功能正常。讨论米粒体滑囊炎极为罕见，临床医师大多对此认识不足，容易误诊。“米粒体”这一名称最早见于RIESE报道的一例膝关节结核病例中1,随后报道的类似病例均沿用“米粒体”这一名称，其形成机制在目前研究结论中仍存争议，认为其可能为滑膜炎症、增生及蜕变产物或滑膜组织发生微小梗死、变性、坏死后脱落于滑液中被纤维蛋白包裹形成2 ;也有研究认为米粒体的形成早期与滑液无关，为一种新形成的物质，纤维蛋白在其周围聚集而形成3。于类风湿、结核及肢体慢性滑囊炎等病变中相对常见，在肩髋膝关节及腕手部腱鞘滑囊均有相关病例报道4-12 影像学检查可为米粒体滑囊炎诊断提供依据，其特征为：米粒体在X线下多数不显影；彩超多提示囊腔内充满细弱光点回声13;MRI表现为米粒体在T1WI呈低信号，在T2WI及脂肪压脂像呈稍高信号，境界清晰，散布于积液高信号背景下呈“芝麻样、铺路石样”外观，在行强化扫描后，增厚的滑膜、滑囊强化，而米粒体无强化14-16 。此点有助于与滑膜软骨瘤病、色素沉着绒毛结节性滑膜炎相鉴别。病理检查是米粒体滑囊炎的最终确诊依据，综合相关文献报道，术中大体病理均表现为囊腔内多发细小颗粒、淡黄色、呈米粒样或鱼籽样外观，术后病理切片镜下观察米粒体多为无细胞结构纤维蛋白组织17 。不同性质病变中米粒体在镜下表现略有差别，在类风湿性病变及四肢关节滑膜和滑囊炎病变中米粒体均为无细胞结构纤维蛋白组织，其周围组织囊壁主要表现为滑膜组织增生及炎性细胞浸润4。而在结核性病变中部分米粒体为无结构纤维蛋白组织，部分米粒体含炎性细胞或为炎性肉芽组织，其周围囊壁还可见干酪样坏死组织、多核巨细胞等特征性表现，此点有助于对病变性质的鉴别18,19 。(附图1 4见封3)内蒙古医学杂志InnerMongoliaMedJ2023年第55卷第7 期1 FRIESE H.Die Reiskorperehen in Tuberculoserkrankten Synocial-sackenJ.Deutsche Zeitschrift Fur Chirurgie,1895,42(12):1一99.2CHEUNG H S,RYAN L M,KOZIN F,et al.Synovial Origins ofRice Bodies in Joint FluidJ.Arthritis Rheumatism,2010,23(1):7276.3POPERT A J,SCOTT D L,WAINWRIGHT A C,et al.Fre-quency of Occurrence,Mode of Development,and Significance orRice Bodies in Rheumatoid JointsJ.Annals of the RheumaticDiseases,2012,41(2):109.4 JJOSHI P S.Severe Sub-acromial Bursitis with Rice Bodies in aPatient with Rheumatoid Arthritis:A Case Report and Review ofLiteratureJ.Malaysian Orthopaedic Journal,2018,12:52.5 BARAD S J.Severe Subacromial-subdeltoid Inflammation withrice Bodies Associated with Implantation of a Bio-inductive Col-lagen Scaffold After Rotator Cuff RepairJ.Journal of Shoulderand Elbow Surgery,2019,28:190192.6吴亚烽，李冬春，王勇：肩关节米粒体样滑囊炎一例J.骨科临床与研究杂志，2 0 2 2,7(2)：116 118.7PERTEA M,VELICEASA B,VELENCIUC N,et al.IdiopathicTenosynovitis with Rice Bodies J.Romanian Journal of Mor-phology and Embryology,2020,61:457463.8CEGARRA-ESCOLANO M,JALOUX C,CAMUZARD O.Rice-body Formation Eithout Rheumatic Disease or Tuberculosisin a Sausage Ring DingerJ.Hand Surgery and Rehabilitation,2018,37:255258.9 3王一，郑欣，赵凤朝.膝关节米粒体滑囊炎一例报告并文献复习J.中华骨科杂志，2 0 18,38(17)：10 7 2 10 7 3.10祁志强，李晓东，张宝祥，等.关节镜联合切开手术治疗腕关节米粒体滑囊炎1例J/CD.中华关节外科杂志：电子版，2 0 2 1，15(5):637639.11梁晓松，李建华，吴波，等.手腕部慢性腱鞘炎伴米粒体形成1例报告J中国矫形外科杂志，2 0 2 0,2 8（11)：95996 0.12秦文恒.腕关节腱鞘结核伴米粒体形成一例J中华手外科杂志，2 0 19,5(2)：154155.13刘英琼,柴春雷,黄勤.米粒体滑膜炎超声表现1例J中国超声医学杂志，2 0 2 0,36（3）：2 8 8.14夏秀梅，胡亮，舒锦尔.米粒体滑膜炎MRI表现J.实用放射学杂志,2 0 17,33(12)：197 3197 4.15杨维新，韦金鼎,夏坤，等。4例米粒体滑囊炎MRI表现J.中国介入影像与治疗学，2 0 2 1，18（5）：316 318.16谢光友,刘昌杰，张著学腕掌部结核性米粒体性滑囊炎影像表现一例J.中华放射学杂志，2 0 2 0,54（6)：6 0 7 一6 0 8.17】谢光友，吴红艳，刘昌杰，等.米粒体滑囊炎核磁表现及病理特征J.临床放射学杂志，2 0 2 2，41（3）：538 542.18 GUPTA L,GUPTA V,KUMAR T.Rice bodies in TuberculousTenosynovitis of WristJ.Reumatol Clin,2018,14(5):314316.19 HUNG TNK,DUONG T B,BINH T P,et al.TuberculousArthritis of the Knee with Rice Body Formation:A Report of arare CaseJ.Case Rep Orthop,2020,2020(14):15.收稿日期 2 0 2 3-0 3-15参考文献图1化合物-疾病靶点交集Venny图图版编号：1004-0951-(2023)07-0772-F1基于生物信息学研究巴达干现代医学意义（正文见第772页）图1患手大体观图版编号：1004-0951-(2023)07-0895-F1手屈指肌腱腱鞘米粒体滑囊炎一例报告（正文见第895页）图6分子对接图图版编号：1004-0951-(2023)07-0772-F6图7化合物-靶点-通路-中药网络图图版编号：1004-0951-(2023)07-0772-F7图4药物干预巴达干潜在靶点KEGG分析图版编号：1004-0951-(2023)07-0772-F4图5药物干预巴达干潜在靶点GO分析图版编号：1004-0951-(2023)07-0772-F5图2疾病-化合物蛋白质相互作用网络图版编号：1004-0951-(2023)07-0772-F2图3 PPI网络可视化模型图版编号：1004-0951-(2023)07-0772-F3图2影像学资料（a.患手X线片；b.肿物彩超探查；c、d、e、f.均为患手MRI影像）图版编号：1004-0951-(2023)07-0895-F2图3术中影像(a、b.肿物外像;c、d.肿物内容物)图版编号：1004-0951-(2023)07-0895-F3图4术后病理影像(a.HE染色4x；b.HE染色10 x；c.HE染色20 x；d.HE染色40 x）图版编号：1004-0951-(2023)07-0895-F4abcdefabcdabcd