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足踝外科电子杂志 2023 年 6 月 第 10 卷 第 2 期641例脊髓电刺激治疗趾外伤后复杂区域疼痛综合征的长期随访齐嘉琛，刘芳，牛杰杰，王超，钟长峰，路桂军（清华大学附属北京清华长庚医院疼痛科/清华大学临床医学院，北京 102208）关键词 复杂区域疼痛综合征；脊髓电刺激；趾外伤；长期随访 中图分类号 R 6 5 8.3 文献标识码 A复杂区域疼痛综合征（complex regional pain syndrome，CRPS）是一种具有复杂病理生理学机制的慢性神经病理性疾病1。CRPS 的全球发病率尚不清楚，据报道2，荷兰每年的发病率约为26.2/10 万，女性患病的风险是男性的 3 倍。CRPS通常有两种临床类型：CRPS 型，早期被称为反射性交感性肌萎缩（reflex sympathetic dystrophy，RSD），通常没有神经损伤的证据；CRPS 型，早期被称为灼性神经痛，通常存在神经损伤的证据2。这两种类型都有相似的症状，包括持续性疼痛，感觉、血管舒缩、发汗、运动和肌肉骨骼营养代谢功能异常，这些构成了 CRPS 的布达佩斯诊断标准3。合并症在 CRPS 中很常见，有研究4-5 表明，CRPS 会显著降低生活质量。强阿片类药物不建议用于 CRPS 的疼痛管理，尚缺乏证据表明它们在缓解 CRPS 神经痛方面的有效性。然而，据报道6，它们仍然在 CRPS 的患者中被广泛使用。阿片类药物有各种不良反应，并可能出现滥用，因此我们应该支持替代它的疼痛管理方法7-8。研究9表明，脊髓电刺激（spinal cord stimulation，SCS）已用于难治性的严重 CRPS。在前瞻性研究中，视觉模拟量表评分法（visual analog scale，VAS）评分在统计学上有显著改善，给予SCS 治疗后，镇痛药物的用量减少9-15。SCS 的初始成本可能很高，但对于适应证明确的患者，这是一个具有成本效益的治疗策略15。2020 年 7 月，清华大学附属北京清华长庚医院疼痛科收治了 1 例趾外伤后发生 CRPS 的患者，经 SCS 治疗恢复良好，并进行了 2 年的长期随访。该病例是足趾及下肢的 CRPS，既往鲜有文献报道。1 患者资料1.1 现病史及既往史 患者，男性，20 岁，主因左足疼痛伴左下肢刺痛及烧灼感 1 年余入院。患者 2 年 前左趾被钢钉刺伤，后逐渐出现左趾屈肌腱损伤及神经损伤。患者半年内先后 2 次行趾神经松解术、趾肌腱粘连松解术。术后 2 个月患者逐渐出现左趾至足底内侧缘疼痛，呈刺痛、灼痛、电击样疼痛，同时伴左下肢刺痛烧灼感。左足及左下肢活动明显受限。口服加巴喷丁等药物的保守治疗效果欠佳，2020 年 7 月患者就诊于清华大学附属北京清华长庚医院疼痛科门诊，以“复杂区域疼痛综合征”收入院治疗。患者既往无慢性疾病史，无其他外伤及手 术史。1.2 体格检查（1）患者左趾内侧缘可见长约 8 cm 的手术瘢痕，愈合良好。左趾不能跖屈，左踝背屈及跖屈受限。左趾皮肤感觉减退伴痛觉过敏，左下肢温度觉较右下肢减退，双下肢深感觉检查未见明显异常。左下肢皮温较右下肢低 2。左足可见明显皮肤毛细血管扩张16，双足皮肤颜色未见明显差异。（2）患者左侧提睾反射减弱、跖反射减弱。双下肢膝反射及跟腱反射未见明显异常。左下肢肌力 4 级，肌张力正常。右下肢肌力 5 级，肌张力正常。左下肢发汗试验（）。（3）VAS 评分：7 8 分。（4）美国足踝外科协会（American Orthopedic Foot and Ankle Society，AOFAS）趾-跖趾临床病例报告 通讯作者 路桂军，E-mail：足踝外科电子杂志 2023 年 6 月 第 10 卷 第 2 期65评分（左）：39 分；踝-后足评分（左）：52 分。1.3 辅助检查（1）实验室检查：血常规、生化、风湿 3 项、红细胞沉降率未见明显异常。（2）双下肢动静脉超声：未见明显异常。（3）腰骶椎磁共振：L5S1椎间盘轻度突出。（4）足侧位X线片：双足未见明确骨质异常，左足跟骨、距骨骨密度较对侧减低。（5）胫腓骨前后正位 X 线片：双侧胫腓骨未见明确骨质异常。（6）肌电图：胫后神经、腓总神经、腓肠神经传导未见异常。左下肢交感皮肤反应（sympathetic skin response，SSR）异常。（7）感觉定量：左下肢趾重度感觉减退，右足背轻微感觉障碍，右下肢趾轻度感觉障碍。1.4 诊断 结合患者病史、体格检查及辅助检查，患者符合诊断 CRPS 需要满足的布达佩斯标准，入院诊断为：型 CRPS；左趾肌腱损伤；左趾神经损伤。1.5 治疗 术前口服药物缓解症状，巴氯芬 5 mg/d，bid；普瑞巴林 75 mg/d，tid；氯硝西泮 0.5 mg/d，qd；圣约翰草 0.3 g/d，tid。患者入院后完善术前检查，排除手术禁忌证。2020 年 7 月 10 日于导管室行 SCS 电极植入术，患者俯卧位，X 线机下定位 L1/L2节段，行局部麻醉后于 L1/L2节段行硬膜外穿刺，穿刺针到达硬膜外腔后将刺激电极经穿刺针置入硬膜外腔左侧，头端到达T10椎体上缘（图1A），分别测试电极上 8 个刺激位点，患者描述易感范围，当电刺激范围覆盖患者左下肢及左趾疼痛部位时，记录位点及刺激电极参数。同样，于 L1/L2节段穿刺，将另一根刺激电极置入患者硬膜外腔的偏中线位置，头端与左侧电极平齐，测试 8 个刺激位点并记录。电极穿刺点皮肤切开至浅筋膜，分别妥善固定两根电极，电极尾端经皮下隧道由左侧臀部穿出。充分止血，缝合伤口，覆盖无菌辅料。术后观察电刺激治疗效果 1 周，患者诉疼痛缓解明显，1 周后行永久电极植入术。患者入室后取俯卧位，暴露左侧臀部，常规消毒铺巾，局部麻醉。打开陈旧切口，清理皮下缝线，将体内刺激电极与体外延长导线连接处断开，抽出体外延长导线，皮下松解形成约 5 cm5 cm 的空间，置入刺激器。位置合适后，将刺激器与体内电极导线连接，测试电阻参数满意。冲洗皮下伤口，充分止血，固定刺激器，缝合伤口。1.6 随访结果 患者术后进行了 2 年随访（术前，术后 1 周，术后 1 个月、3 个月、6 个月、12 个月、18 个月、24 个月）。随访内容包括 VAS 评分、AOFAS 评分、双下肢皮温、发汗试验、口服药物、汉密尔顿抑郁量表评分（hamailton depression scale，HAMD）、汉密尔顿焦虑量表评分（hamailton anxiety scale，HAMA）、生活质量评分简明版（short form-12，SF-12）。使用 SF-12 问卷评价健康相关的生活质量，该问卷包含 12 个项目，涵盖患者身体功能、社会功能、工作、情绪、身体疼痛、活力、心理健康等方面，患者得分越低，表明生活质量越低。得分可以用不同的权重加在一起，构成两个汇总指标：身体指标（physical component summary-12，PCS-12）和 心 理 指 标（mental component summary-12，MCS-12）汇 总得分。在整个随访期间，记录了SCS系统的翻修（包括额外的植入）和拔除时间，与 SCS 治疗相关的并发症也记录在案。术后 17 个月（2021 年 12 月），患者接触高压电网基站后逐渐出现左足及左下肢疼痛复发，VAS 评分 5 6 分，且 SCS 无法覆盖患肢，调整参数均无改善及缓解。入院后完善全脊椎正位+侧位 X 线片来明确电极位置，提示了左侧电极移位（图 1B）。完善术前检查后，患者于 2021 年12 月 30 日行原 SCS 电极拔除+SCS 电极置入术。患者入导管室，取俯卧位，经 X 线片确认置入电极和脉冲发生器位置，于背部 L2/L3节段、左侧臀部原切口瘢痕愈合处局部麻醉，沿原切口逐层切开，仔细分离瘢痕组织，将电极与脉冲发生器完整拆除，于 L1/L2间隙行硬膜外穿刺，当穿刺针突破横韧带后，回抽无出血及脑脊液，将刺激电极经穿刺针置入，并在 X 线机引导下将电极头端沿脊柱偏中线位置向上放置 T9椎体下缘（图 1C），电极头端偏向左侧。连接体外程控仪，测试电流覆盖范围，直至电极覆盖患者大部分疼痛区域。于两切口之间做一皮下隧道，将电极远端从皮下隧道穿出，连接脉冲发生器，经测试电极工作正常，固定脉冲发生器，充分止血，冲洗伤口，逐层缝合切口，覆盖无菌辅料。术后第 2 天，患者左足及左下肢疼痛基本缓解，VAS 评分 2 3 分。术后第 6 天，患者疼痛控制稳定，左下肢疼痛区域电流基本覆盖，伤口愈合良好，准予出院。2022年9月，患者左足及左下肢疼痛控制稳定，入院后予暂停 SCS 电流，患者疼痛未复发。后于足踝外科电子杂志 2023 年 6 月 第 10 卷 第 2 期662022年9月8日行SCS镇痛装置拔除术。术后1周，患者双足皮肤颜色一致，左足毛细血管扩张较前明显缓解16。患者术后口服普瑞巴林 75 mg/d，tid；巴氯芬 5 mg/d，bid；氯硝西泮 0.5 mg/d，qd；圣约翰草 0.3 g/d，tid 共 14 d 控制疼痛，后未应用口服药物缓解疼痛（表 2）。患者左下肢 VAS 评分较治疗前显著降低（图 2A），左下肢皮温较治疗前显著改善，发汗试验阳性（表 3）。术后，患者后踝关节和趾-跖趾关节活动度显著改善，AOFAS 评分显著提高（图 2B）。同时，术后患者HAMA/HAMD 评分较治疗前有所改善，生活质量较治疗前显著提升（图 2C）。图 1 患者脊髓电刺激电极置入位置注：A.2020 年 7 月患者于导管室行脊髓电刺激电极植入术，保持俯卧位，将 1 根刺激电极经穿刺针置入硬膜外腔左侧，头端到达 T10椎体上缘，将另1根刺激电极置入患者硬膜外腔偏中线位置，头端与左侧电极平齐；B.2021年12月，患者接触高压电网基站后逐渐出现左足及左下肢疼痛复发，完善全脊椎正位 X 线片明确电极位置，提示左侧电极移位；C.患者于 2021 年 12 月 30 日行原脊髓电刺激电极拔除+脊髓电刺激电极置入术，患者保持俯卧位，在 X 线片引导下将电极头端沿脊柱偏中线位置向上放置 T9椎体下缘。表 2 患者止痛药物应用的变化药物种类术前术后1 周1 个月6 个月12 个月24 个月止痛药物应用+-阿片类-抗癫痫类（普瑞巴林/加巴喷丁）+-苯二氮类（氯硝西泮/劳拉西泮）+-注：+：应用相应类别药物；-：未应用相应类别药物。表 3 患者双下肢皮温及发汗试验变化项目术前术后1 周1 个月3 个月6 个月12 个月18 个月24 个月皮温（）左下肢33.335.134.935.535.235.534.835.1右下肢35.435.535.135.135.635.535.135.5发汗试验-+注：+：发汗试验阳性；-：发汗试验阴性。图 2 患者术前及术后 VAS、AOFAS、SF-12、HAMD 及 HAMA 评分变化趋势注：A.患者术前及术后左下肢 VAS 评分；B.患者术前及术后 AOFAS（趾-跖趾、踝-后足）评分；C.患者术前及术后 SF-12（PCS-12、MCS-12）评分、HAMD 评分及 HAMA 评分。ABC足踝外科电子杂志 2023 年 6 月 第 10 卷 第 2 期672 讨论本文报告了 1 例足趾及下肢的 CRPS 病例，并进行了 2 年的长期随访。既往相关足及下肢 CRPS 的文献报道较少，本文旨在为足踝 CRPS 的治疗提供新的思路及经验。本例患者采用了双根电极SCS 的治疗手段，双根电极有 16 个触点，能够覆盖更大范围的脊髓节段，因而电流可覆盖足够范围的感觉异常区域，同时带来更多方式的程控选择。双根电极避免了患者因活动后电极移位导致的镇痛范围覆盖不全，后期电势差受患者体位影响较小16。该患者放置电极 1 周后疼痛即有显著缓解，血管扩张情况显著改善，皮温升高，可正常排汗，这表明 SCS 不仅能够缓解疼痛，还可以显著改善交感、副交感神经功能。术后 17 个月，患者接触高压电网基站后出现左足及左下肢疼痛复发，VAS 评分 5 6 分。入院后完善全脊椎正位+侧位X线片明确电极位置，提示左侧电极移位。考虑患者左下肢血管扩张显著改善、皮温较治疗前升高、可正常排汗，且 AOFAS 评分较治疗前改善，遂行原SCS双根电极拔除+SCS电极置入术（1根），将电极头端沿脊柱偏中线位置向上放置 T9椎体下缘，电极头端偏向左侧。经测试，电流覆盖大部分疼痛区域。翻修术后9个月，患者疼痛控制稳定，成功拔除 SCS 电极，并取出脉冲发生器。本例中的患者具有明确 CRPS 型的典型症状及体征：自发痛、烧灼感，痛觉过敏，疼痛区域较损伤区域（趾）明显扩大；左下肢毛细血管扩张，温度降低；左下肢排汗异常；左下肢运动功能下降，肌力减低；左足骨密度减低。患者有明确的趾神经损伤病史，且肌电图显示趾重度感觉减退。与既往研究17-20的结果相似，我们发现患者术后 VAS 评分较治疗前有显著改善，提示SCS对CRPS有显著的镇痛作用。随访结果显示，患者术后止痛药物的应用显著减少。这一发现与SANDERS 等19的发现一致。SANDERS 等的研究结果表明，在 SCS 治疗期间阿片类药物的使用也显著且持续减少。总之，这些结果表明 SCS 在CRPS 患者中具有良好的镇痛效果。SCS对焦虑抑郁患者的影响仍存在争议21-22。本例患者术前HAMA及HAMD评分均为26.0分，表明患者术前存在一定程度的焦虑和抑郁。术后随访 1 个月、3 个月、6 个月、12 个月、18 个月、24 个月，患者 HAMA 及 HAMD 评分较术前均有所降低，且分值逐步下降，表明 SCS 治疗后，患者的焦虑及抑郁状态得到一定程度的缓解。在KEMLER 等23的一项随机对照研究中，使用抑郁自评量表对抑郁进行评估，结果显示 SCS 组与对照组之间没有显著差异。但该研究中基线抑郁评分较高的患者被排除在研究之外。因此，SCS 对焦虑抑郁患者的影响仍有待进一步探究。本研究发现，患者术后 PCS-12 和 MCS-12 评分显著增加，表明患者 SCS 术后生活质量较治疗前改善。KUMAR等18、CANS-VERDECHO等17 和 SCHWARM 等24的既往研究均表明 SCS 术后患者的生活质量显著增加，与本例结果一致。本研究为 SCS 治疗趾外伤后 CRPS 的个案报道，未来还需进行多中心、大样本、长期随访的相关回顾性研究以及随机对照的临床研究，以期为 SCS 治疗足踝 CRPS 提供更多理论依据。参考文献1 BIRKLEIN F,SCHLERETH T.Complex regional pain syndrome-significant progress in understandingJ.Pain,2015,156(suppl 1):S94-S103.2 HOIKKANEN T,NISSEN M,IKAHEIMO TM,et al.Long-term outcome of spinal cord stimulation in complex regional pain syndromeJ.Neurosurgery,2021,89(4):597-609.3 HARDEN NR,BRUEHL S,PEREZ RS,et al.Validation of proposed diagnostic Criteria(the“Budapest Criteria”)for Complex Regional Pain SyndromeJ.Pain,2010,150(2):268-274.4 COOPER M,CLARK V.Neuroinflammation,neuroautoimmunity,and the comorbidities of complex regional pain syndromeJ.J Neuroimm Pharm,2013,8(3):452-469.5 GALER BS,HENDERSON J,PERANDER J,et al.Course of symptoms and quality of life measurement in complex regional pain syndrome:a pilot surveyJ.J Pain Symptom Manage,2000,20(4):286-292.6 COSSINS L,OKELL RW,CAMERON H,et al.Treatment of complex regional pain syndrome in adults:a systematic review of randomized controlled trials published 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