妊娠期自发性腹腔内出血一例并文献复习.pdf

妊娠期自发性腹腔内出血（spontaneous hemoperitoneum in pregnancy，SHiP）是一种严重的妊娠并发症，临床罕见且表现缺乏特异性，与子宫内膜异位症密切相关，会增加母胎不良结局的发生率。报告1例SHiP患者经手术救治，母胎平安的病例。该患者30岁，初产妇，既往有子宫内膜异位症病史，本次妊娠前4个月因双侧卵巢子宫内膜异位囊肿破裂行腹腔镜手术。于妊娠39+2周因持续下腹疼痛半小时入院，考虑有胎儿窘迫、胎盘早剥可能，行紧急剖宫产，术中见腹腔内出血1 200 mL，娩出一女婴，1 min Apgar评分10分，胎盘未见早剥征象。盆腔探查见子宫右后壁中下段一新生静脉血管自发性破裂，伴活动性出血，局部予缝合止血。因此，临床上对于SHiP应及时发现、快速诊断，选择合适的干预措施，有助于改善母胎妊娠结局。【关键词】腹痛；出血；剖宫产术；子宫内膜异位症；腹腔积血；孕妇；病例报告Spontaneous Hemoperitoneum in Pregnancy：A Case Report and Literature ReviewQU Lin,YIN Yin,LIU Le-nan,ZHOU Xin.Department of Obstetrics,The First Affiliated Hospital of Nanjing Medical University,Jiangsu Province Hospital,Nanjing 210029,ChinaCorresponding author:ZHOU Xin,E-mail:【Abstract】Spontaneous hemoperitoneum in pregnancy(SHiP)is a very rare and serious complication of pregnancy.Closely associated with endometriosis,and lack of specificity in clinic,it will increase the morbidity of the fetus and the mother.A SHiP case was reported that both mother and fetus were safe after operation.A 30-year-old primigravida was hospitalizedwith persistent lower abdominal pain lasting for half an hour at 39+2weeks.She suffered from endometriosis and receivedlaparoscopic surgery for rupture of ovarian endometrioma four months prior to the current pregnancy.An emergency cesareansection due to suspected fetal distress and possible placental abruption was performed and a healthy female neonatal wasdelivered with Apgar score of 10 at 1 min,and no placental signs of abruption.During the operation,1 200 mL of intraperitonealhemorrhage was seen.A new active bleeding venous vessel was seen in the middle and lower segment of the right posterior wallof the uterus.The bleeding was treated and healed by suturing.SHiP requires early detection,rapid diagnosis and appropriateintervention to improve maternal and fetal outcomes in clinical practice.【Keywords】Abdominal pain;Hemorrhage;Cesarean Section;Endometriosis;Hemoperitoneum;Pregnant women;Casereports（J Int Obstet Gynecol，2023，50：357-360）病例报告 作者单位：210029南京医科大学第一附属医院，江苏省人民医院产科通信作者：周欣，E-mail:DOI:10.12280/gjfckx.20220924妊 娠 期 自 发 性 腹 腔 内 出 血（spontaneoushemoperitoneum in pregnancy，SHiP）是一类罕见、严重的妊娠并发症，主要是发生于妊娠中晚期的非创伤性腹腔内出血，也可发生于分娩期及产后6周内。主要表现为急性腹痛及与腹腔内出血相关的休克，常伴有胎儿窘迫，与不良妊娠结局密切相关，围产儿死亡率高，甚至可造成孕产妇死亡1。已有文献报道该病的孕产妇死亡率为1.7%，围产儿死亡率为26.9%2。该病起病急骤，进展迅速，病情危重，病因不明，临床罕见且表现缺乏特异性，术前诊断困难，误诊率高，缺乏有效的预防措施，因此提高对SHiP的认识对改善妊娠结局至关重要。现对南京医科大学第一附属医院（我院）产科发生的1例SHiP病例进行回顾及相关文献复习。1病例报告患者女，30岁，孕1产0，妊娠39+2周，因持续性下腹部剧痛半小时，于2020年8月31日22:35急诊就诊于我院。患者既往于2019年7月在外院因双侧卵巢子宫内膜异位囊肿破裂在腹腔镜下行盆腔粘连分离及双侧卵巢囊肿剥除术，术中发现：大网膜与子宫前壁及双附件区多发膜状粘连，子宫直肠陷凹处致密粘连，正常解剖完全消失。左侧卵巢囊肿直径7 cm，与左侧盆壁、子宫后壁致密粘连，右侧卵巢囊肿直径5 cm，与右侧盆壁、子宫后壁致密粘连，双侧输卵管外观正常。患者否认其他手术外伤史，妊娠晚期无性生活史及357国际妇产科学杂志2023年6月第50卷第3期J Int Obstet Gynecol，June 2023，Vol.50，No.3注：子宫右后壁浆膜下活动性出血点，予缝扎止血。图 1术中子宫便秘史。妊娠期无特殊病史。入院时查体：体温36.6，脉搏96次/min，心率18次/min，血压101/66 mmHg（1 mmHg=0.133 kPa），痛苦面容，心肺未闻及异常，腹部触诊呈板状，有压痛、反跳痛，子宫张力大，可扪及宫缩，无明显间歇期，宫高36 cm，腹围96 cm，胎方位左枕前位，胎心听诊132次/min。考虑宫缩过强，立即予硫酸镁抑制宫缩，但宫缩无明显缓解。胎心监护显示无明显胎心变异，呈类监护。产科B超未提示明显异常，阴道检查未见阴道出血，宫口未开，考虑胎儿窘迫可能，隐匿性胎盘早剥不能排除，随即于当日23:20行剖宫产术终止妊娠。采取下腹正中纵切口，术中见腹膜呈紫蓝色，打开腹膜后可见暗红色血液溢出，清除腹腔积血及血块共约1 200 mL，子宫表面呈充血状，肌层色泽如常，子宫下段部分形成（约23 cm）。行子宫下段横切口，羊水清，量约500 mL，头位娩出一女婴，体质量3 250 g，1 min Apgar评分10分，胎盘胎膜娩出完整，胎盘表面未见凝血块压迹，宫腔内未见血块。关闭子宫切口后探查，见子宫表面呈广泛充血状，子宫后壁可见数根新生血管，其中子宫右后壁中下段一直径约1.0 mm新生静脉血管破裂，该处可见活动性出血（见图1），子宫后壁与直肠致密粘连，子宫直肠陷凹部分消失。双侧输卵管、卵巢表面呈充血炎症样表现，形态尚正常，与周围组织无粘连。子宫后壁血管破口处予1-0薇乔线间断及U型缝合止血，观察局部缝合处及子宫切口处均无出血，留置腹腔引流管1根，关腹。术中共出血200 mL，术中输注红细胞悬液2 U。术毕生命体征平稳，手术结束至术后24 h出血80 mL，术后腹腔引流液呈淡红色，术后第1天引流液250 mL，第2天125 mL，术后48 h拔除腹腔引流管。患者术前血红蛋白（hemoglobin，Hb）95 g/L，术后第2天Hb 89 g/L，术后第7天（2020年9月7日）出院。产后42 d时Hb 132 g/L，复查B超提示子宫附件未见异常，盆腔内未见包块及积液。2讨论2.1SHiP 的高危因素目前SHiP的病因尚不清楚，研究认为，其可能与妊娠期血容量增加、盆腔静脉压升高3、盆腔炎症4、血管畸形5及促排卵4等有关。也有研究表明，子宫内膜异位症（endometriosis，EMs）的孕产妇不仅发生产科并发症如早产、前置胎盘、胎盘早剥的风险增高，还可能发生罕见的产科并发症SHiP6。本例患者在临近预产期发生SHiP，可能与功能性孕激素撤退所产生的炎症反应参与分娩发动，并造成盆腔内EMs病灶及新生血管发生炎性坏死有关。2.2EMs 导致 SHiP 的可能机制有研究报道了33例发生39人次SHiP，其中23例（69.7%）合并EMs7；Lier等8报道了11例SHiP，均合并EMs；国内苗欣欣等9报道6例SHiP，3例合并EMs。因此，SHiP与EMs密切相关，可增加围产期母胎死亡率10。既往研究表明，妊娠可以暂时抑制卵巢功能，孕激素作用可使异位内膜发生蜕膜化或退化，可能暂时阻止EMs进展，从而减缓EMs相关的病情11。也有研究发现，8.8%39%的子宫内膜异位病灶在妊娠期间体积增大12。EMs患者异位病灶在妊娠期体积增大、EMs组织蜕膜化、蜕膜结节出血以及EMs病灶的直接出血可能与妊娠期发生SHiP有关13。EMs所导致的慢性炎症及粘连使得妊娠前子宫-卵巢等相关血管即呈慢性炎性改变，子宫活动能力严重受限5。本例系EMs（级）患者，本次剖宫产术中见子宫表面及盆腔内炎症粘连情况，与其妊娠前4个月腹腔镜术的镜下所见基本一致。患者本次妊娠为EMs腹腔镜术后半年内的自然妊娠，未行辅助生殖，妊娠后子宫随孕周增大，对周围粘连组织形成牵拉，子宫及卵巢相关血管张力随之增大，炎症组织脆性增加，导致妊娠期血管破裂出血的风险增加14。EMs的蜕膜化病灶引起血管壁改变，可能与SHiP的发生有关15。本例在剖宫产术中探查见子宫右后壁一新生静脉血管自发性破裂出血，导致SHiP发生，但术中并未发现明确子宫内膜异位蜕膜结节，另因经验不足，术中未取相关组织行病理学检查，故对子宫内膜异位病灶发生何种病理学改变尚不清楚。目前尚无证据表明SHiP的严重程度与EMs的分期及腹腔镜手术间隔时间有关。2.3临床表现与诊断SHiP临床上主要表现为急性腹痛及与腹腔内出血相关的低血容量性休克1。SHiP的腹痛主要是由于腹膜受到血液刺激引发的化学性疼痛，常急骤发生，呈全腹持续性疼痛。腹痛是妊娠晚期最常见的主诉，但对产科医生来说较难诊断，极易误诊。SHiP病情的严重程度与破裂血管的管径粗细、裂口大小和部位有关，腹腔内出血量及出血速度决定了临床是否出现相关的低血容量性休克表现。SHiP体征包括不同程度的腹部压痛、反跳358国际妇产科学杂志2023年6月第50卷第3期J Int Obstet Gynecol，June 2023，Vol.50，No.3痛、腹肌紧张和移动性浊音。腹肌紧张症状易被误认为持续性宫缩，移动性浊音因增大子宫的干扰而不易被检出。这些都使得SHiP往往在术前难以获得准确诊断。临床工作中需与子宫破裂、HELLP综合征和胎盘早剥等妊娠期严重并发症相鉴别16。当腹腔内出血影响子宫和胎盘循环时，会出现胎儿窘迫，且胎儿窘迫往往发生在母体生命体征变化之前，严重者甚至发生胎死宫内，持续胎心监护可协助诊断。B超及磁共振成像等影像学手段在SHiP诊断上的价值目前尚不清楚。在妊娠晚期，由于增大子宫及胎儿的干扰，常致B超对盆腔游离液体的成像不充分，从而影响图像判读。产科超声针对胎儿大脑中动脉的检测可以判断有无胎儿贫血的发生，或可协助诊断孕妇内出血对胎盘循环的影响。本例入院时监测血压、脉搏尚在正常范围，休克体征不典型。术前产科超声未提示明显异常。患者腹痛拒按，产科医生思维局限于胎盘早剥等产科急症，未考虑到盆腔积血可能，对罕见并发症SHiP认识不足，故在临床处理上忽略了可通过腹部超声观察肝肾隐窝及脾肾隐窝有无积液来协助诊断。2.4临床治疗及母胎预后有学者统计了20072015年共15例SHiP，其中13例手术干预病例发现出血灶主要为静脉源性，主要位于阔韧带、子宫骶韧带或子宫后壁2。Brosens等17总结了64例SHiP发现，其中51例出血部位来自静脉，58例出血部位为子宫后壁或阔韧带。SHiP发生时，多存在活动性出血，出血量较大，病情急，发展快，孕妇及胎儿均有生命危险，及时的手术探查及止血对母胎结局至关重要18。对于妊娠晚期妇女，常需要先行剖宫产终止妊娠，之后才能寻找到隐蔽的出血点，这部分患者采取开腹手术没有争议。当SHiP发生时孕周较小或为产后，腹腔内有足够的操作空间时，有学者尝试采用腹腔镜探查止血19。Lier等2研究发现，在13例手术探查的患者中，最初有5例进行了腹腔镜检查，但由于增大子宫的阻挡，器械无法到达出血部位或由于大量出血导致视野模糊，而改为开腹手术。本例患者孕周已足月，母体有急腹症表现，伴有胎儿窘迫，从母胎安全考虑，不适合保守治疗，及时行剖宫产+开腹探查是挽救母胎的唯一手段。既往文献报道SHiP腹腔内出血的中位水平为1 900 mL1。本例患者未出现明显低血容量性休克表现，术中发现出血约1 200 mL，低于文献报道，可能与及时手术有关。此外，SHiP患者术后有再次发生出血的风险8，应继续加强监测。本例在手术结束前放置腹腔引流管1根，有利于对病情的监测。对于本例的处理，如果临床医生对EMs患者在妊娠期可能出现严重并发症SHiP有所了解，在术前增加腹部超声的检查，可能会避免误诊，但不影响剖腹探查手术的进行。综上所述，SHiP起病急骤，进展迅速，病情危重，病因不明，临床罕见且缺乏特异性，术前诊断困难，误诊率高，缺乏有效的预防措施，母胎预后差。EMs是SHiP的主要高危因素之一，了解SHiP病因及发病机制，提高对SHiP的认识及影像学诊断价值，及时发现、选择适合的干预措施，有助于改善母胎妊娠结局。参考文献1MazzoccoMI，DonatiS，MaraschiniA，etal.Spontaneoushemoperitoneum in pregnancy:Italian prospective population-basedcohort studyJ.Acta Obstet Gynecol Scand，2022，101（11）：1220-1226.doi:10.1111/aogs.14431.2Lier MCI，Malik RF，Ket JCF，et al.Spontaneous hemoperitoneum inpregnancy(SHiP)and endometriosis-A systematic review of therecent literature J.Eur J Obstet Gynecol Reprod Biol，2017，219：57-65.doi:10.1016/j.ejogrb.2017.10.0123Yao F，Ding H，Yan H，et al.Spontaneous hemoperitoneum inpregnancyJ.Taiwan J Obstet Gynecol，2021，60（4）：796-797.doi:10.1016/j.tjog.2021.05.041.4Benaglia L，Reschini M，La Vecchia I，et al.Endometriosis andspontaneous hemoperitoneum in pregnancy:evaluation ofthemagnitude of the 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5日出版，国内外公开发行。定价1 0.0 0元/期，全年6 0.0 0元。全国各地报刊发行局均可订阅，邮发代号6 6 3。中国标准连续出版物号IS S N 1 6 7 4-1 8 8 9C N 1 2-1 4 0 0/R地址：3 0 0 0 7 0天津市和平区贵州路9 4号国际生殖健康/计划生育杂志编辑部编辑部电话：[phone] E-m a il:jis h e n g fe n c e g js z jk.a c.c n期刊编辑部接受个人邮购。读者 作者 编者020-02486-7.12 Leeners B，Damaso F，Ochsenbein-K觟lble N，et al.The effect ofpregnancy on endometriosis-facts or fiction?J.Hum ReprodUpdate，2018，24（3）：290-299.doi:10.1093/humupd/dmy004.13 Lier M，Brosens IA，Mijatovic V，et al.Decidual Bleeding as a Causeof Spontaneous Hemoperitoneum in Pregnancy and Risk of PretermBirthJ.Gynecol Obstet Invest，2017，82（4）：313-321.doi:10.1159/000468933.14 Shi Q，Zhou HG，Liu XR，et al.Spontaneous hemoperitoneum withintrahepatic cholestasis during the third trimester of pregnancyJ.IntJ Gynaecol Obstet，2014，127（3）：297-298.doi:10.1016/j.ijgo.2014.07.016.15 Hirata T，Fujino S，Inoue T，et al.Spontaneous hemoperitoneum inpregnancy after in vitro fertilization,associated with endometriosisJ.J Obstet Gynaecol Can，2022 Nov 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