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2023-07 50（4）国际口腔医学杂志 International Journal of Stomatology肾移植术后腮腺低分化黏液表皮样癌1例赵玲帆 周杨 叶鑫鑫 张强南昌大学第一附属医院口腔颌面外科 南昌 330006摘要 黏液表皮样癌是唾液腺恶性肿瘤中最常见的肿瘤之一，而低分化黏液表皮样癌属于高度恶性肿瘤，较为少见。由于肾移植受者术后长期应用免疫抑制剂，故肾移植受者比普通人群更易发生恶性肿瘤，其中皮肤癌最为多见，而肾移植术后发生涎腺肿瘤较为罕见。本文报道了1名肾移植术后6年，患腮腺低分化黏液表皮样癌的男性患者。该患者接受了手术切除治疗后，达到出院标准，顺利出院。随访21个月后，病变无复发。关键词 唾液腺；恶性肿瘤；黏液表皮样癌；肾移植中图分类号 R 780.1 文献标志码 B doi 10.7518/gjkq.2023065Poorly differentiated mucoepidermoid carcinoma of the parotid gland after renal transplantation:a case report Zhao Lingfan,Zhou Yang,Ye Xinxin,Zhang Qiang.(Dept.of Oral and Maxillofacial Surgery,The First Affiliated Hospital of Nanchang University,Nanchang 330006,China)This study was supported by National Natural Science Foundation of China(81560189).Abstract Mucoepidermoid carcinoma(MEC)is one of the most common malignant tumors of salivary gland,and poorly differentiated MEC is a highly malignant tumor,relatively rare.Because of the long-term use of immunosuppressants after renal transplantation,renal transplant recipients are more likely to develop malignant tumors than the general population,of which skin cancer is the most common,and salivary gland tumors after renal transplantation are rare.Here we report a case of poorly differentiated mucoepidermoid carcinoma of the parotid gland in a male patient 4 years after renal transplantation.After receiving surgical resection treatment,the patient reached the discharge standard and discharged smoothly.After a follow-up of 21 months,there was no recurrence of the lesion.Key words salivary gland;malignant tumor;mucoepidermoid carcinoma;kidney transplantation1924年，“黏液表皮样瘤”被提出，并认为是良性病变。1990年，世界卫生组织（World Health Organization，WHO）将其列为恶性肿瘤，并将其重新命名为黏液表皮样癌（mucoepidermoid carcinoma，MEC）1。目前，MEC是最常见的涎腺恶性肿瘤之一。移植后移植物存活率的增加意味着更长的免疫抑制剂暴露时间，据报道，肾移植后新发恶性肿瘤的发病率增加到35倍2。本文报告了1例肾移植术后患上腮腺低分化MEC的病例，并复习相关文献。1 病例报告患者男性，33岁，2年前发现右侧腮腺一无痛性肿物，鹌鹑蛋大小，近1个月突发性增大，大小约10 cm10 cm，无疼痛无面瘫等不适。2020年11月10日于赣州市人民医院行细胞学穿刺，结果示：（右侧腮腺，活检）低分化癌，建议做免疫组化协助分类。建议其前往上级医院就诊，遂于2020年11月25日入南昌大学第一附属医院就诊。患者有高血压病史，患病8年，服药情况：硝苯地平（1粒bid）、厄贝沙坦片（1粒bid）、酒石酸美托洛尔片（1粒qd）；有手术史：2014年7月18日，手术名称：肾移植术。于2020年11月30日在全身麻醉下进行了右侧腮腺病损切除术，并采用9 cm12 cm开放科学（资源服务）标识码（OSID）收稿日期 20221111；修回日期 20230406基金项目 国家自然科学基金（81560189）作者简介 赵玲帆，硕士，Email：通信作者 张强，教授，博士，Email： 419国际口腔医学杂志 International Journal of Stomatology2023-07 50（4）坐股前外侧皮瓣进行重建。查体：右侧腮腺区可见大小约10 cm10 cm肿物，表面皮肤色泽呈紫红色，表面溃烂伴渗出，质地偏硬，活动度一般，界限不清，无明显压痛，无面瘫症状（图1）。多层CT诊断：1）右侧腮腺内占位性病变，考虑腮腺癌可能性大（图2白色箭头示），结合临床相关检查综合分析；2）两侧颌下、两侧颈部多个肿大淋巴结，转移可能（图2绿色箭头示）。病理检查：肉眼可见，右腮腺肿块一块，为不整形组织，大小13.7 cm10 cm8.8 cm，上附皮肤，范围12 cm10 cm，表面上见一隆起，大小9.5 cm8 cm6 cm，切面见一肿块，呈囊实性，囊性区大小3 cm4 cm4.5 cm，内含血性液体，切面灰白、质韧，局灶质软，可见出血坏死（图3）。显微镜镜下所见：“右腮腺”镜下见肿瘤细胞呈不规则巢团状或细条索状，于间质内浸润性生长，细胞浆淡染或空壳，局灶细胞可见黏液，细胞核不规则、深染，核分裂易见，可见瘤巨细胞，瘤组织间见大量出血和坏死（图4）。免疫组织化学显示：CK（3+）、EMA（3+）、CK5/6（3+）、P40（+）、P63（+）、CK7（3+）、Ki-67（60%+）、Vimentin（-）、CD56（-）、S-100（-）、AR（-）、CEA（+）、INI-1（+）、EBER（-）、SOX10（-）、PAX-8（-）、RCC（-）、CgA（-）、Syn（-）。特殊染色示：AB（+）（图5）、d-PAS（+）（图6）。病理诊断：（右腮腺）低分化癌，考虑为MEC（高度恶性），建议必要时可进一步行MAML2断裂基因检测；（右颈内静脉链淋巴结）27枚，均未见左：正面观；右：侧面观。图 1 患者正侧面观Fig 1 Patients front and side view白色箭头：右侧腮腺内占位性病变；绿色箭头：肿大的淋巴结。图 2 多层CT图像Fig 2 Multi slice CT image图 3 术后病理标本Fig 3 Postoperative pathological gross specimen 420第4期赵玲帆，等：肾移植术后腮腺低分化黏液表皮样癌1例癌转移（0/27）。随访：3个月后，患者定期复查，出现面瘫症状，其余预后良好，患者无病变，移植受体和供体部位无症状，愈合正常（图7）。目前，患者已随访21个月，无复发。2 讨论MEC是最常见的涎腺恶性肿瘤之一，占所有涎腺肿瘤的10%15%，占所有涎腺恶性肿瘤的30%3，可发生于任何年龄，有报道年龄最小者1岁，成年人大多数在4060岁，女性多于男性，约324。组织学上，该肿瘤由不同比例的表皮样细胞、黏液细胞和中间细胞组成，以囊、腺结构或实体生长模式排列5。根据3种主要细胞成分的比例及细胞分化程度，MEC分为高、中、低3种分化型。图 6 显微镜下观 过碘酸雪夫氏（periodic acid schiff，PAS）200Fig 6 Microscopic observation PAS 200图 5 显微镜下观 阿利辛蓝（alcian blue，AB）200Fig 5 Microscopic observation AB 200图 4 显微镜下观 苏木精-伊红（hematoxylin-eosin，HE）200Fig 4 Microscopic observation HE 200左：正面观；右：侧面观。图 7 患者愈后正侧面观Fig 7 Positive and lateral view of patient prognosis 421国际口腔医学杂志 International Journal of Stomatology2023-07 50（4）据报道，与移植后肿瘤发生的相关因素6包括遗传背景、受体年龄的增加、环境因素（阳光、吸烟）、致癌病毒的感染以及免疫抑制的总体强度，而非特定因素，其中免疫抑制是主要的不良预后因素7。一项对美国RDS数据库8的分析显示，肾移植受者（renal transplant recipient，RTR）的常见癌症（如结肠癌、肺癌、前列腺癌和乳腺癌）的发病率大约增加了1倍，而其他癌症类型的发病率增加从膀胱癌和睾丸癌的3倍到肾脏恶性肿瘤的15倍不等，淋巴瘤和非黑色素瘤皮肤癌的发病率甚至更高（20%）。根据大型癌症数据登记9，RTR中经常有恶性肿瘤的报道，80%是皮肤癌，其次是非皮肤鳞状细胞癌，但在RTR中很少报道涎腺肿瘤，特别是腮腺MEC。学者们9报道了113例RTR非淋巴性头颈部恶性肿瘤中的1例涎腺肿瘤，尽管组织学细节尚不可用。Markkanen-Leppnen等10报道了1名60岁男性RTR患者在肾移植和持续免疫抑制治疗30年后，患上罕见腮腺双侧基底细胞腺癌。Horta等11报道了1名74岁男性RTR患者，在肾移植14年后患上腮腺肌上皮癌。Anirban等12报道了1名34岁男性RTR患者，在移植后6年患上腮腺MEC。在该病例报告中，报道了1例33岁男性患者肾移植4年后患上腮腺MEC。外科手术是MEC的主要治疗方法，目标是无病边缘，同时将发病率降至最低。对于晚期肿瘤、高度恶性肿瘤、神经或淋巴血管侵犯、切除边缘阳性、腮腺延伸或淋巴结受累的病例，建议术后放疗13。综上所述，对于肾移植术后患上腮腺MEC，由于其罕见性及高度恶性，应充分引起临床医生的重视，对于其术后，因病例数较少，目前无明确的治疗方案，故早发现、早诊断、早治疗是提高患者生存率的关键。且这一病例表明，需要对接受实体器官的患者进行仔细的长期随访，以记录其随后恶性肿瘤的风险。利益冲突声明：作者声明本文无利益冲突。3 参考文献1Jeergal PA,Karim Namazi NA,Patil S,et al.Mucoepidermoid carcinoma:a retrospective clinicopathologic study of 25 casesJ.J Oral Maxillofac Pathol,2021,25(3):490-493.2Dantal J,Pohanka E.Malignancies in renal transplantation:an unmet medical needJ.Nephrol Dial Transplant,2007,22(Suppl 1):i4-i10.3Xu WG,Wang YF,Qi XF,et al.Prognostic 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