经腹会阴联合直肠癌根治术后造口肿瘤并同时性肝转移1例报道及文献复习.pdf

消化肿瘤杂志电子版2024年3月第16卷第1期J Dig Oncol(Electronic Version).March 2024.Vol 16.No.I 125 病例报道经腹会阴联合直肠癌根治术后造口肿瘤并同时性肝转移1例报道及文献复习李璇！，陈钰格！，陈志强2，邹眯南3,4*l广州中医药大学第二临床医学院研究生，广东广州510120 2广东省中医院泌尿外科，广东广州510120 3广东省中医院肛肠外科，广东广州510120 4广州中医药大学第二临床医学院，广东广州510120【摘要】目的本文探讨异时性结肠造口处肿瘤的临床特点及诊治过程，为特殊部位的异时性结直肠癌的诊治提供临床经验。方法回顾性措述1例低位直肠癌经腹会阴联合切除术后10年，出现造口处肿瘤的临床病例，并进行相关文献复习。结果结合患者病吏、症状、体征及辅助检查，考虑患者造口处肿瘤是由于造口护理不当、肠道分泌物及粪便反复污染刺激所致。患者的自身免疫系统疾病也是潜在病因。我们采取造口肿瘤及周围皮肤的根治性切除术，术后至2023年8月9日未见疾病进展征象。结论对于特殊部位的异时性结直肠癌，其诊疗方式更趋向于个体化，尚未能形成规范的治疗方案，定期规律监测随访是早发现早诊治的有效途径，是减少全身转移风险、提高RO切除机会的可靠方法。【关键词】造口肿瘤；直肠癌根治术；异时性肿瘤；病例报道A case of stoma tumour with synchronous liver metastasis after transabdominal perinea)radical resection for rectal cancer and review of literature Li Xuan1,Chen Yurong1,Chen Zhiqian矿，ZouLi(1,0nan34*I.Postgraduate of the Second Affiliated Hospital of Guangzhou University of Chinese Medicine,Guangzhou 510120,Guangdong,China 2.Dep可tmentof Urology Surgery,Guangdong Hospital of Traditional Chinese Medicine,Guangzhou 510120,Guangdong,China 3.Dep叩mentof Anorectal Surgery,Guangdong Hospital of Traditional Chinese Medicine,Guangzhou 510120,Guangdong,China 4.The Second Affiliated Hospital of Guangzhou University of Chinese Medicine,Guangzhou 510120,Guangdong,China*Corresponding author:Zou Liaonan,E-mail: AbstractObjective This paper discusses the clinical characteristics and diagnostic and treatment process of tumours at metachronous colostomies to provide clinical experience for metachronous colorectal cancer at special sites.Method A clinical case of a patient presenting with tumour at the stoma 10 years after combined transabdominal perineal resection for low rectal cancer was retrospectively described,and relevant literature review was performed.Result Combining the patients medical history,symptoms,signs and auxiliary examinations,it was considered that the tumours at the patients stoma were due to improper stoma care and stimulation by repeated contamination with intestinal secretions and faeces.The patients autoimmune system disease was also identified as a potential cause.Following the radical resection of the 基金项目：国家区域中医（专科）诊疗中心建设专项资金资助（国中医药医政函(2018)205号广东省中医院外科）通信作者：邹眯南，E-mail: 126 消化肿瘤杂志电子版2024年3月第16卷第1期J Dig Oncol(Electronic Version).March 2024.Vol 16.No.I stoma tumours and surrounding skin,no signs of disease progression have been observed from post-operation to August 9,2023.Conclusion The diagnosis and treatment of metachronous colorectal cancer at special sites tends to be more individualised,and no standardised treatment plan has been formed yet.Regular monitoring and follow-up are effective ways for early detection and diagnosis and treatment,which is a reliable method to reduce the risk of systemic metastasis and improve the chance of RO resection.Stoma tumour;Radical resection of rectal cancer;Metachronous cancer;Case report 直肠癌根治术后出现异时性造口恶性肿瘤的流行病学及病因病机目前不明确。由千造口肿瘤发病率低，临床医师对千该病认识尚浅，为减少造口肿瘤的漏诊率，提升根治性手术早期干预率，使患者生存及预后获益最大化，加强造口护理宣教，定期、规律、全面复查随访是必要的。下面报道1例经腹会阴联合肛管直肠切除术(Miles术）术后10余年，发生造口处肿瘤的特殊病例，并对国内外相关研究做回顾总结。1 病例摘要58岁男性患者，2013年7月囚低位宜肠癌（癌肿距肛门缘约3cm)千本院行腹腔镜下Miles术永久性结肠造口术，术后病理提示为腺癌，pT3N凡，切缘阴性。出院后患者自行进行造口护理。2023年1月患者发现结肠造口处有一约3cmx2cm肿物，伴造口狭窄、排泄不畅等症状，自诉近半年造口周围皮肤常感痛痒，偶有湿疹样改变，使用护肤乳营后稍可缓解。入院后查癌胚抗原(carcinoembryonic antigen,CEA)11.28 g/L,甲胎蛋白(alphafetoprotein,AFP)8.63 g/L。全胸腹增强计算机断层扫描(computedtomography,CT)提示：肝S5多个转移瘤（最大者达1.2cm)。肠镜示：距结肠造口处5cm见一环腔生长肿物，肠腔明显狭窄。取活检提示结肠造口处腺癌。术前评估肿瘤分期为cT心Mlo因患者肠腔狭窄情况严重，为解除梗阻症状，千住院第3天行结肠造口肿瘤根治性切除术结肠造口术。术后病理诊断：中低分化腺癌，p飞N2M1。免疫组织化学结果：CDX2(+),Ki67(75%),HER2（不确定，积分2+),CD31（脉管）。基因检测结果：NRAS、KRAS、BRAF野生型，微卫星稳定(microsatellite stability,MSS)。针对患者肝脏多发较大的转移灶，多学科会诊建议按结肠癌肝转移行规范的综合治疗，但患者拒绝一切静脉化疗用药，仅同意口服卡培他滨单药化疗。目前患者服用卡培他滨1.5mg，每日2次，持续14 d，每3周重复，已完成10个化疗周期。化疗期间规律复查血常规、肝肾功能、肿瘤标志物，均未见明显异常。随访至2023年8月9日已6个月有余，未出现肿瘤进展征象，评估化疗后患者处千疾病稳定(stabledisease,SD)期。图1造口处肿瘤大体观、内镜、组织病理及影像学表现注：A，入院时查体可见结肠造口处3cmx2 cm肿物（箭头标识）；B，术后一并切除肿瘤整体及部分肠管；C，肠镜提示距造口5cm另一处肠管肿物，表面溃烂，触之出血；D,病理诊断为中低分化腺癌，苏木精伊红染色(xlO);E，造口肿瘤切除术前增强计算机断层扫描显示肝脏多处类圆形低密度影，考虑为转移瘤（箭头所示）；F,术后复查增强计算机断层扫描提示肝脏仍有多处转移瘤，体积较之前缩小(1.2 cm缩小至1.1cm)（箭头所示）。2 讨论结直肠癌是常见的消化系统恶性肿瘤，2020消化肿瘤杂志电子版2024年3月第16卷第1期J Dig Oncol(Electronic Version).March 2024.Vol 16.No.I 127 年全球新发的结直肠癌病例约200万，其中有30%40在行根洽性切除术后出现异时性转移病灶，异时性病灶通常为肝、肺、腹腔淋巴结及腹膜1-2。发生在结肠造口处的恶性肿瘤是罕见的旯最早的相关病例报道在1966年，由Morgan4提出，该患者因溃疡性结肠炎行结肠造口术。本文对2000年后造口肿瘤的临床报道进行汇总（表1)，绝大多数造口肿瘤的原发疾病为直肠癌，其中，大部分为Miles术后。Miles术后发生造口肿瘤的临床表现包括造口狭窄、造口周围皮疹、皮肤红斑、溃疡、硬结或造口及周围肿块等5。由千造口肿瘤的罕见性，其发病机制不明确，主要包括腺瘤癌序列、异型增生、术中癌肿播散植入等。结直肠癌绝大多数是由正常肠上皮组织腺瘤腺癌演变而来6。Takami等7指出：由千体内残留的腺瘤息肉出现基因序列改变，从而导致了造口肿瘤的发生。追溯本病例病史，患者在2013年首次行肠镜检查时，确实发现结肠多发息肉，主要集中千乙状结肠处，但造口切除术术后的标本中未发现有腺瘤样息肉的直接证据，故本病例暂不支持造口肿瘤是由患者多发结肠息肉演变发展而成。造口肿瘤大多数好发千黏膜皮肤交界处，物理创伤或化学炎症刺激更易使结肠发生化生、异型性增生及恶变8-11。本病例中，患者对造口护理关注度不高，缺乏对造口异常情况的处理意识，在出现造口狭窄、排泄不畅时未主动就医，且造口袋更换常不及时，造口周围长期处于污染状态，反复发生造口周围皮疹，故考虑造口处恶变可能由粪便污染、慢性炎症刺激造口及周围皮肤诱导形成。直肠癌根治术遵循的手术原则是全系膜切除，并结扎肠管及肠系膜动脉以清扫淋巴结，然而，尚未有针对造口肿瘤的诊疗规范。局部广泛切除皮肤及皮下病变是早期造口肿瘤的首选治疗方式。由千复发肿瘤的特殊位置，结合术前内镜、影像及其他辅助检查结果，造口周围皮肤及淋巴回流有相应的肿瘤侵犯可能，为确保肿瘤的根洽性切除，我们参考皮肤癌的相关手术处理方式12-13，术中广泛切除肿瘤病灶的同时，也切除了距离造口肿瘤缘3cm的皮肤组织，深度达1cm。这与Yusuke等14的处理方式相似。正如Balkwill15所说基因损伤是“点燃癌症火焰的火柴，某些炎症反应可能是提供助长火焰的燃料。山于术后长期的炎症反应可通过抑制免疫细胞的溶解酶活性，来降低机体免疫应答能力；术后残留的肿瘤组织微环境及生物特性会有所改变，更容易发生增殖代谢的加速，故在原发性结直肠癌根治术后仍有一定的复发风险16-17。结合术后病理及进展期肿瘤的相关生物学特性，为延长患者生存期，在此案例中，我们强烈建议患者在术后至少进行卡培他滨单药化疗，并在围手术期联合运用了中医药特色疗法，提高机体免疫力，促进术后康复，以加快开展术后辅助化疗，从而有效降低术后不良反应发生及肿瘤复发风险。由千是新发的进展期肿瘤，且肝内有多发转移，疾病偏晚期，采取本姑息切除措施是最为合适的。但很遗憾的是，为尽早缓解患者肠梗阻症状，我们仅单纯切除了肿瘤病灶及造口周围的腹壁皮肤组织，对千根部淋巴结清扫策略的考虑较为欠缺。首次术中对肠系膜下动静脉进行根部结扎，造口处的血供主要来源千中结肠动脉，对该特殊病例进行复盘回顾后，我们认为：在条件允许的情况下，手术切除范围应尽鼠采取D3淋巴结清扫(No.223组淋巴结），必要时可考虑结扎中结肠动脉根部，在横结肠处重新建立造口。在异时性结直肠癌患者中，巳经确定了一些影响预后的因素，包括复发部位、切缘状态、复发部位的数最、原发病灶部位和复发肿瘤的大小18。既往有关结肠造口恶性肿瘤文献表明，造口肿瘤切除术后的生存期为348个月1气近90的结直肠癌在行根治术后5年内有较高的复发风险，术后510年复发率达6.1%20-2飞中国结直肠癌诊疗规范(2023版）建议对行根治性切除的结直肠癌患者进行5年密切随访监测22，而结合相关临床病例报道，结肠造口处肿瘤大多发生在首次手术5年之后，因此，即使完成了结直肠癌术后5年的随访监测，仍有必要对永久性造口患者进行持续性的关注23另外，由千加速康复外科理念深入实施并不断优化，肠造口术后的住院周期明显缩短，多数患者对千肠造门护理技巧学握情况欠佳，术后易出现造口相关并发症，降低了患者术后生活质最24。故在持续的随访中，医护人员应对肠造口患者提供造门护理宣教，加强对他们的人文关怀和心理疏导。造门肿瘤由于发病率低，临床医师对于该病认识尚浅，需要收集更多病例进一步探讨，但在此条件下，为减少造口肿瘤的漏诊、提升根治性手术表12000年后造口恶性肿瘤的病例报道128 第一作者报道时间（年）原发疾病首次术后病理造口肿瘤病理复发时间首发表现治疗策略术后随访时间Shibuya T10l Iizuka T181 Chintamani 25l Chintamani 25l Vijayasekar C26l Fessa CKTIJ Wild JR28l Iwamoto M29l Maeda C19l Mcentee PD 1 30 1 Choi y31l Kitagawa yI4J Van Dam KAM23l 李璇2002 2002 2007 2007 2008 2009 2011 2015 2015 2020 2020 2021 2023 2023 直肠癌家族性腺息肉病直肠癌直肠癌直肠癌直肠癌肛管鳞癌直肠良性肿瘤医源性结肠穿孔直肠癌直肠癌直肠癌直肠癌直肠癌pT1NoM。尤pToM。pT八1M。pToM1 中分化腺癌高分化腺癌低分化腺癌rpT4N1M。高分化腺癌腺癌T2NoM。未说明上皮样血管肉瘤鳞癌p飞NoM。中分化腺癌p飞NlM。无尤pT3N,M。pT3NoM,未说明T2M。pT3NoMo 中分化腺癌pT4hN1.M1.中高分化腺癌p飞NoM。中分化腺癌T2N1.M。腺癌矶N1M。高分化腺癌T1.N1M。皮肤腺癌Miles术后8年Miles术后14年Miles术后6年横结肠造口术后35年Miles术后14年Miles术后6年Hartmann术后20年Miles术后16年中低分化腺癌pT沁M1Miles术后10年造口狭窄并出血造口处息肉样肿物造口狭窄造口周围12cmx12 cm 肿块直肠癌根治术后12年造口周围皮肤红斑腹会阴切除术后2年7造口处溃疡伴出血个月Miles术后27年造口处5cm结节伴出血造口处3cm结节造口处3cm结节造口处真菌性团块造口周围皮肤出血切除造口及周围皮肤造口处肿瘤根治性切除造口、横结肠广泛切除及腹主动脉根部淋巴结清扫Dixon术并Hartmann术造口处2cmx3 cm结节造口处RO切除后5年Miles术后14年造口肿块并全结肠切除切除造口周围病变皮肤造口肿瘤切除并周围皮肤切除造口周围皮肤广泛切除并左半结肠切除术造口肿瘤切除并周围5mm皮肤切除切除造口距20cm肠段及其筋膜术后辅助化疗造口肿物RO切除并造口近端结肠切除术并淋巴结清扫造口3cm肠管完整切除并周围皮肤环形切除造口周围皮肤湿疹样改距离造口皮肤3cm环形切除，变，偶有出血切除体积约11cm X 9 cm X 3 cm 造口处2cmx3 cm肿物造口肿瘤根治性切除并周围皮伴造口狭窄，周围皮肤肤环形切除术后辅助化疗痛痒4年23个月4年1年未说明未说明8个月5年17个月18个月2年1年涟f六写递溶针UUT淙匕2024l:fo 3 JI 16 1ir 1 AA 未说明6个月J Dig_OncolElectronic Versionl,_March 2024_,_ Vol 16_,_No.I 消化肿瘤杂志电子版2024年3月第16卷第1期J Dig Oncol(Electronic Version).March 2024.Vol 16.No.I 129 早期千预率，使患者生存及预后获益最大化，加强造口护理宣教，定期、规律、全面复查随访是必要的。参考文献 1 EVDOKIMOV A S,KORNIETSKA YA A,BOLOTINA L,et al.Postoperative Chemotherapy After Surgical Resection of Metachronous Metastases of Colorectal Cancer:A Systematic Review J.World J Oncol,2023,14(1):26-31.2 ANDREONI B,CHIAPPA A,BERTANI E,et al.Surgical outcomes for colon and rectal cancer over a decade:results from a consecutive monocentric experience in 902 unselected patients J.World J Surg Oncol,2007,5:73.3 ZILLI L,PIETROIUSTI M,BERTARIO L.Colonoscopy in ostomy patients.Results at the first postoperative examinationJ.Dis Colon Rectum,1987,30(9):687-691.4 MORGAN MN.Carcinoma in a caecostomy in longstanding ulcerative colitis J.Proc R Soc Med,1966,59(5):427.5 SABATER-MARCO V,GARCIA JA,ROIG-VILA JV.Basaloid large cell lung carcinoma presenting as cutaneous metastasis at the colostomy site after abdominoperineal resection for rectal carcinoma J.J Cutan Pathol,2013,40(8):758-764.6 吴文琪，万远太结直肠息肉发生发展相关因素的研究现状J/CD消化肿瘤杂志（电子版），2021,13(2):148-152.7 TAKAMI M,HANADA M,KIMURA M,et al.Adeno-carcinoma arising at a colostomy site.Report of a case J.Dis Colon Rectum,1983,26:50-52.8 IIZUKA T,SAWADA T,HAYAKAWA K,et al.Successful local excision of ileostomy adenocarcinoma after colectomy for familial adenomatous polyposis:report of a caseJ.Surg Today,2002,32(7):638-641.9 RAMANUJAM P,VENKATESH KS.An unusual case of squamous cell carcinoma arising at the stomal site:case report and review of the literature J.J Gastrointest Surg,2002,6(4):630-631.10 SHIBUYA T,UCHIYAMA K,KOKUMA M,et al.Metachronous adenocarcinoma occurring at a colostomy site after abdominoperineal resection for rectal carcinoma J.J Gastroenterol,2002,37(5):387-390.11 RAA ST,OOSTERLING SJ,VAN DER KAAIJ NP,et al.Surgery promotes implantation of disseminated tumor cells,but does not increase growth of tumor cell clusters J.J Surg Oncol,2005,92(2):124-129.12刘梅，刘保国，刘志军皮肤鳞癌的病因及治疗研究进展J中国麻风皮肤病杂志，2017,33(2):121-124.13赵斌，田勇48例头面部皮肤癌手术及修复整形临床分析J苏州大学学报（医学版），2009,29(4):749-750.14 KITAGAWA Y,HIRASAKI S,BANDO M.Adenocarcinoma occurring from a sigmoid colostomy 20 years after Hartmanns procedure for rectal cancer:A case report J.Int J Surg Case Rep,2021,89:106660.15 BALKWILL F,MANTOV ANI A.Inflammation and cancer:back to Virchow?J.Lancet,2001,357(9255):539-545.16 TEMPLETON AJ,MCNAMARA MG,SERUGA B,et al.Prognostic role of neutrophil-to-lymphocyte ratio in solid tumors:a systematic review and meta-analysis J.J Natl Cancer Inst,2014,106(6):1-11.17魏正阔，谢振斌不同化疗方案对中晚期结直肠癌术后多种肿瘤标记物影响的综合分析J世界最新医学信息文摘，2015,15(88):61-62.18 HARJI DP,SAGAR PM,BOYLE K,et al.Surgical resection of recurrent colonic cancer J.Br J Surg,2013,100(7):950-958.19 MAEDA C,HIDAKA E,SHIMADA M,et al.Transverse colon cancer occurring at a colostomy site 35 years after colostomy:a case report J.World J Surg Oncol,2015,13:171.20 CASO R,FABRIZIO A,SOSIN M.Prolonged follow-up of colorectal cancer patients after 5 years:to follow or not to follow,that is the question(and how)?J.Ann Transl Med,2020,8(5):164.21 FRONT ALI A,BENICHOU B,VALCEA I,et al.Is follow-up still mandatory more than 5 years after surgery for colorectal cancer?J.Updates Surg,2020,72(1):55-60.22国家卫生健康委员会医政司，中华医学会肿瘤学分会，顾晋，等中国结直肠癌诊疗规范(2023版）J/CD.消化肿瘤杂志（电子版），2023,15(3):177-206.23 VAN DAM KAM,TWEED TTT,DE VRIES B,et al.Peristomal adenocarcinoma 16 years after colorectal d ith adenocarcinoma resection with curative intent J.J Surg Case Rep,2023,2023(7):1-4.24张颜，康春博，贺嫖杉，等基于5A模式的分级干预对低位直肠癌结肠造口患者的影响研究J/CD消化肿瘤杂志（电子版），2023,15(3):241-247.25 CHINTAMANI,SINGHAL V,BANSAL A,et al.Isolated 130 消化肿瘤杂志电子版2024年3月第16卷第1期J Dig Oncol(Electronic Version).March 2024.Vol 16.No.I colostomy site recurrence in rectal cancer-two cases with review of literatureJ.World J Surg Oncol,2007,5:52.26 VIJAYASEKAR C,NOORMOHAMED S,CHEETHAM MJ.Late recurrence oflarge peri-stomal metastasis following abdomino-perineal resection of rectal cancerJ.World J Surg Oncol,2008,6:96.27 FESSA CK,SHARMA R,FENANDEZ-PERNANDEZ P.Cutaneous epithelioid angiosarcoma occurring at a peristomal site J.J Am Acad Dermatol,2010,63(2):e55-56.28 WILD JR,GARNER JP,SKINNER PP.Adenocarcinoma of a colostomy following abdominoperineal resection for squamous cell carcinoma of the anal canal:a case study J.Ostomy Wound Manage,2011,57(5):38-40.29 IWAMOTO M,KAW ADA K,HIDA K,et al.Adenocarcinoma arising at a colostomy site with inguinal lymph node metastasis:report of a case J.Jpn J Clin Oncol,2014,45(2):217-220.30 MCENTEE PD,MCCORMICK PH,KEARNEY DE.Metachronous colorectal adenocarcinoma at colostomy site 14 years after primary resection J.BMJ Case Rep,2020,13(3):e234304.31 CHOI Y,LEE K,PARK Y,et al.Metachronous carcinoma at the colostomy site after abdominoperineal resection of rectal cancer:a case reportJ.Ann Coloproctol,2023,39(2):175-177.收稿13期：2023-09-04