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以全葡萄膜炎及面瘫首诊的眼结节病1例_吴悦.pdf

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资源描述

1、病例报告病例报告DOI:10.11724/jdmu.2023.03.20以全葡萄膜炎及面瘫首诊的眼结节以全葡萄膜炎及面瘫首诊的眼结节病病 1 例例吴悦1,刘耀童1,王祎1,贾文仪1,张昱2(1.大连医科大学 研究生院,辽宁 大连 116044;2.山东省青岛市市立医院 眼科,山东 青岛 266071)关键词眼结节病;葡萄膜炎;面瘫;结节状病灶中图分类号R773.9文献标志码B文章编号:1671-7295(2023)03-0283-03A case of ocular nodular disease with the initial diagnosis oftotal uveitis and f

2、acial palsyWU Yue1,LIU Yaotong1,WANG Yi1,JIA Wenyi1,ZHANG Yu2(1.Graduate School,Dalian Medical University,Dalian 116044,China;2.Department of Ophthalmology,Qingdao Municipal Hospital,Qingdao 266071,China)Keywords ocular nodular disease;uveitis;facial paralysis;nodular 1临床资料患者,女,74 岁。因“双眼红、痛10 余天”,于2

3、021年 3 月 24 日在青岛市市立医院眼科就诊。患者 2 周前于外院诊断双眼虹膜睫状体炎,给予激素滴眼液点眼治疗后症状无明显好转并伴有视力下降。既往身体健康,有多关节肿痛病史 10 余年,4 月余前因面神经麻痹就诊,行针灸治疗后症状好转,否认结核病史、家族史及遗传史。眼科检查:视力:右眼:0.15,左眼:0.10,矫正无助,眼压正常。双眼球结膜充血,角膜透明,角膜后灰白色尘状 KP(+),前房深度可,房水细胞(+),左眼虹膜后粘连,瞳孔欠圆,对光反射迟钝。散瞳后:左眼瞳孔呈梅花状,虹膜下方后粘连,晶体皮质轻度混浊,核呈淡黄色,玻璃体明显混浊,眼底视盘界清,颞侧视网膜可见多处黄白色结节状病灶

4、,局部血管呈白线状(图 1A)。光相干断层扫描(OCT)可见:黄斑区结构略增厚,神经纤维层高反射信号,局部点状高反射病灶(图 2)。荧光素眼底血管造影(FFA)及吲哚菁绿血管造影(ICGA)结果提示:双眼视网膜血管壁着染,视网膜出血遮蔽荧光。造影晚期黄斑区、第一作者简介:吴 悦(1994-),女,硕士研究生。E-mail:通信作者:张 昱,教授。E-mail:ABA.治疗前颞侧视网膜可见多处黄白色结节状病灶;B.治疗后眼底情况基本同前。图 1眼底彩照Fig.1 Color photographs of the fundus大连医科大学学报 2023 年第 45卷第3期(Journal of D

5、alian Medical University Vol.45 No.3,2023)283视盘区强荧光表现及周边视网膜见多量点状边界清晰的高荧光病灶(图 3)。入院后完善相关全身检查,胸部 CT 平扫显示:双肺可见微小结节,纵隔内多发肿大淋巴结影(图 4)。25-羟基维生素 D 17.21 ng/mL(参 考 范 围:30 ng/mL)。直 接 抗 人 球 蛋 白 试 验(Coombs)弱阳性。抗线粒体抗体M2 型(+),抗nRNP抗体(+),抗心磷脂抗体 IgM 20.89 RU/mL(参考范围:020 RU/mL),结核病排查结果均为阴性。骨密度测定:考虑低骨量。全身彩色超声检查未见明显异

6、常。建议行支气管镜下穿刺活检,但患者拒绝。临床诊断:(1)眼结节病;(2)双眼全葡萄膜炎;(3)面神经麻痹。给予患者硫酸羟氯喹片 40 mg qd、百力特滴眼液点双眼 qid 并逐渐减量至 bid,阿托品眼膏点左眼qd,治疗后 3 周复诊患者眼部情况较前明显好转。视力:右眼:0.25 矫正 0.4,左眼:0.15 矫正 0.2,左眼球结膜无明显充血,角膜透明,角膜后 KP(),房水细胞(),瞳孔欠圆,鼻侧瞳孔见点状后粘连,对光反射消失(药物性散大),眼底情况基本同前(图 1B),截至2021 年 4 月 16 日,治疗方案对该患者有效。A1A2B1B2A1.右眼 FFA;A2.右眼 ICGA;

7、B1.左眼 FFA;B2.左眼 ICGA。双眼视网膜血管壁着染,视网膜出血遮蔽荧光。造影晚期黄斑区、视盘区强荧光表现及周边视网膜见多量点状边界清晰的高荧光病灶(白色箭头所示)。图 3FFA 及 ICGA 结果Fig.3 FFA and ICGA results双肺可见微小结节,纵隔内多发肿大淋巴结影(白色箭头所示)。图 4胸部 CTFig.4 Chest CT 2讨论结节病是一种非干酪样坏死性肉芽肿性疾病,可累及全身多器官发生病理改变,平均发病年龄约为48 岁,多为女性1,目前病因尚未明确。结节病主要累及肺及淋巴结,其次为眼、皮肤及神经系统等2,超过 10%的结节病患者神经系统受到影响,包括颅

8、神经麻痹(尤其是面神经麻痹)3,因此考虑本例患者面神经麻痹病史可能也是结节病的另一种全身表现。葡萄膜炎是眼部最常见的受累表现,特征性表现包括角膜后沉着物、虹膜结节、串珠样玻璃体混浊、脉络膜视网膜炎(病灶小,呈白色或乳白色点状或滴蜡样渗出)、黄斑囊样水肿等4,起初本例患者眼部体征符合全葡萄膜炎特点,但患者周边部眼底滴蜡样渗出改变,结合患者全身的免疫指标以及胸部 CT 表现,最终诊断为眼结节病。因此临床上遇到此类患者时,行眼底检查及详细询问既往史对于疾病的确诊尤为重要。结节病一般为排他性诊断,当组织穿刺活检结果支持非干酪样上皮样细胞肉芽肿时基本可以确诊为结节病,但其为有创操作,并发症较多,所以在临

9、床上不能大范围开展,非侵入性实验室检查以及放射学检查在很大程度上可协助疾病的诊断,如:血管紧张素转化酶(ACE)可作为评估疾病进展的指标5;典型的黄斑区轻度水肿,神经纤维层高反射信号,局部点状高反射病灶。图 2黄斑区 OCTFig.2 Macular area OCT284吴悦,等:以全葡萄膜炎及面瘫首诊的眼结节病 1 例钙代谢异常、支气管肺泡灌洗液(BAL)中 T 淋巴细胞CD4/CD83.5、胸部 CT 的异常表现以及合并全身典型特征等均具诊断价值6。结节病主要以药物治疗为主,如:皮质类固醇激素、免疫抑制剂、抗肿瘤坏死因子-抑制剂等7。结节病因临床表现的多样性易造成漏诊、误诊。一项长期随访

10、调查显示,以眼部症状首诊的患者占15%,这突出了眼科评估诊断此病的重要性8。眼部检出结节病后应进行全身检查,排查是否有全身系统性疾病,建议患者于风湿免疫科进行进一步诊疗。参考文献:Sharma OP.Sarcoidosis around the worldJ.Clin Chest Med,2008,29(3):357-363.DOI:10.1016/j.ccm.2008.03.013.1Iannuzzi MC,Rybicki BA,Teirstein AS.SarcoidosisJ.N Engl JMed,2007,357(21):2153-2165.DOI:10.1056/NEJMra071

11、714.2Jones NP.Sarcoidosis and uveitisJ.Ophthalmol Clin North3Am,2002,15(3):319-326,vi.DOI:10.1016/s0896-1549(02)00021-4.Tugal-Tutkun I.Systemic vasculitis and the eyeJ.Curr OpinRheumatol,2017,29(1):24-32.DOI:10.1097/BOR.0000000000000345.4Baarsma GS,La Hey E,Glasius E,et al.The predictive value ofser

12、um angiotensin converting enzyme and lysozyme levels in thediagnosis of ocular sarcoidosisJ.Am J Ophthalmol,1987,104(3):211-217.DOI:10.1016/0002-9394(87)90406-5.5Jamilloux Y,Kodjikian L,Broussolle C,et al.Sarcoidosis anduveitisJ.Autoimmun Rev,2014,13(8):840-849.DOI:10.1016/j.autrev.2014.04.001.6Llan

13、os O,Hamzeh N.SarcoidosisJ.Med Clin North Am,2019,103(3):527-534.DOI:10.1016/j.mcna.2018.12.011.7Ungprasert P,Tooley AA,Crowson CS,et al.Clinical character-istics of ocular sarcoidosis:a population-based study 1976-2013J.Ocul Immunol Inflamm,2019,27(3):389-395.DOI:10.1080/09273948.2017.1386791.8(收稿日

14、期:2021-10-31;修回日期:2023-04-08)(上接第 282 页)Delivanis DA,Gustafson MP,Bornschlegl S,et al.Pem-brolizumab-induced thyroiditis:comprehensive clinical reviewand insights into underlying involved mechanismsJ.J ClinEndocrinol Metab,2017,102(8):2770-2780.DOI:10.1210/jc.2017-00448.13岳艳,江彤免疫检查点抑制剂相关甲状腺功能异常的研究进展

15、J山东医药,2021,26(1):102-105.DOI:10.3969/j.issn.1002-266X.2021.01.025.14de Filette J,Andreescu CE,Cools F,et al.A systematic reviewand meta-analysis of endocrine-related adverse events associat-ed with immune checkpoint inhibitorsJ.Horm Metab Res,2019,51(3):145-156.DOI:10.1055/a-0843-3366.15Ribas A,Keff

16、ord R,Marshall MA,et al.Phase III randomizedclinical trial comparing tremelimumab with standard-of-carechemotherapy in patients with advanced melanomaJ.J ClinOncol,2013,31(5):616-622.DOI:10.1200/JCO.2012.44.6112.16Barroso-Sousa R,Barry WT,Garrido-Castro AC,et al.Inci-17dence of endocrine dysfunction

17、 following the use of differentimmune checkpoint inhibitor regimens:a systematic review andmeta-analysisJ.JAMA Oncol,2018,4(2):173-182.DOI:10.1001/jamaoncol.2017.3064.Iyer PC,Cabanillas ME,Waguespack SG,et al.Immune-relatedthyroiditis with immune checkpoint inhibitorsJ.Thyroid,2018,28(10):1243-1251.

18、DOI:10.1089/thy.2018.0116.18Ruggeri RM,Campenn A,Giuffrida G,et al.Endocrine andmetabolic adverse effects of immune checkpoint inhibitors:anoverview (what endocrinologists should know)J.J En-docrinol Invest,2019,42(7):745-756.DOI:10.1007/s40618-018-0984-z.19Champiat S,Lambotte O,Barreau E,et al.Management of im-mune checkpoint blockade dysimmune toxicities:a collabora-tive position paperJ.Ann Oncol,2016,27(4):559-574.DOI:10.1093/annonc/mdv623.20(收稿日期:2022-04-08;修回日期:2023-06-01)大连医科大学学报 2023 年第 45卷第3期(Journal of Dalian Medical University Vol.45 No.3,2023)285

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