下颌骨内表皮样囊肿1例及文献分析.pdf

2023-08 41（4）华西口腔医学杂志 West China Journal of Stomatology下颌骨内表皮样囊肿1例及文献分析任碧晖 戴婕婷 徐业豪 郭水根 魏洪武 毛卫华南昌大学第四附属医院口腔科，南昌 330000摘要 表皮样囊肿为良性瘤样病变，其病因尚不明确，目前认为主要与胚胎时期遗留于组织中以及创伤性植入于组织中的上皮细胞有关。最常见的骨内部位是指骨和颅骨。发生在颌骨内的表皮样囊肿临床上较为罕见，本文报告1例发生在下颌骨内伴有一埋伏牙的表皮样囊肿，并结合相关文献探讨颌骨内表皮样囊肿的病因、临床表现、诊断以及治疗方法。关键词 表皮样囊肿；下颌骨；埋伏牙中图分类号 R 739.82 文献标志码 B doi 10.7518/hxkq.2023.2022465A case of intramandibular epidermoid cyst and literature analysis Ren Bihui,Dai Jieting,Xu Yehao,Guo Shuigen,Wei Hongwu,Mao Weihua.(Dept.of Stomatology,The Fourth Affiliated Hospital of Nanchang University,Nanchang 330000,China)Correspondence:Mao Weihua,E-mail:.Abstract Epidermoid cysts are generally benign neoplastic lesions,the etiology of which is unclear and is mainly related to epithelial cells left in the tissues during the embryonic period and traumatically implanted in the tissues.The most common intraosseous sites are the phalanges and the skull.Epidermoid cysts occurring in the jaws are clinically rare.In this paper,we report a case of epidermoid cyst occurring in the mandible with embedded teeth and discuss the etiology,clinical manifestations,diagnosis,and treatment of epidermoid cysts in the jaws in the context of the relevant literature.Key words epidermoid cyst;mandible;embedded teeth表皮样囊肿可发生在身体任何部位，头颈部表皮样囊肿占1.6%6.9%，口腔内占比不到0.01%1。颌面部表皮样囊肿以口底最为常见，其次为颏下、眼睑、鼻、额等部位，少数报道发病于腮腺区2、颞骨3、硬腭4等部位，生长缓慢且无明显自觉症状。发生在颌骨内的表皮样囊肿十分罕见，本文报告1例发生在下颌骨内且伴有一埋伏牙的表皮样囊肿病例，并结合相关文献探讨颌骨内表皮样囊肿的病因、临床表现、诊断及治疗方法。1 病例资料患者孙某，女性，16岁，因“右下后牙咀嚼不适1年”入院。患者自诉1年前自觉右下后牙咀嚼不适，未做处理，后因牙齿疼痛来南昌大学第四附属医院口腔科就诊。专科检查：颌面部左右对称，面上、中、下比例正常，各涎腺区无肿胀，无压痛；双侧颞下颌关节动度一致，无弹响，无压痛；颌下、颏下及颈部未触及肿大淋巴结；口内恒牙列，46牙面可见充填物，边缘密合，叩诊无不适；47牙远中牙龈轻度红肿，扪诊无不适，远中舌侧可触及乒乓球样感，未触及波动感，口腔前庭未见明显肿胀，其余牙未见明显异常。辅助检查：锥形束CT（cone beam computed tomography，CBCT）示右侧下颌磨牙后区及下颌骨体部、升支可见大范围低密度影，边界清晰，内含一埋伏的48牙（图1、2），波及47牙远中根的颊舌侧（图3）；46牙面可见充填物影像，充填不严密，近髓腔。门诊拟“48含牙囊肿”收治入院。患者在全麻下行“颌骨囊肿摘除术”，术前与开放科学（资源服务）标识码（OSID）收稿日期 2022-11-22；修回日期 2023-05-26作者简介 任碧晖，住院医师，硕士，E-mail：通信作者 毛卫华，主任医师，学士，E-mail：478第4期任碧晖，等：下颌骨内表皮样囊肿1例及文献分析患者及患者家属沟通后决定拔除47牙，预防囊肿复发。于4448牙对应的龈缘处分别行颊舌侧水平切口，颊侧延伸至44牙远中轴角处，舌侧延伸至46牙近中轴角处，翻瓣，彻底暴露颌骨及47牙根尖区情况。使用超声骨刀拔除47牙，去除48牙牙槽嵴顶骨质，暴露囊壁，止血钳夹持，钝性分离，完整取出囊壁及埋伏智齿，囊腔见豆腐渣样物质，大量生理盐水冲洗术区，见右侧下颌骨舌侧骨板严重吸收，上方仅为薄层骨板，下方与口底肌群相通。标本送检，病理诊断（病理号：Z22-4238）为右下颌骨表皮样囊肿（图4）。术后予头孢曲松钠、甲硝唑静脉滴注抗炎治疗，地塞米松抗水肿治疗，10 d后拆线；术后一个半月随访，创口愈合良好，患者无不适感。2 讨论口腔颌面部表皮样囊肿大多发生于口底、颏下、眼睑、鼻、额等部位的软组织中，位于骨内的表皮样囊肿通常见于颅骨及手指骨，发生在颌骨内的表皮样囊肿十分罕见。通过中国知网、万方医学、Web of Science及左：横断面；中：冠状面；右：矢状面。图 1 右侧下颌骨内表皮样囊肿影像学检查Fig 1 Imaging of right intramandibular epidermoid cyst左：颊侧观；右：舌侧观。图 2 右侧下颌骨三维重建影像Fig 2 Three-dimensional reconstructed images of the right mandible左：横断面；右：矢状面。图 3 病变波及47牙远中根的颊舌侧Fig 3 The lesion spreads to the buccolingual side of the 47 distomedial root4792023-08 41（4）华西口腔医学杂志 West China Journal of StomatologyPubmed检索近30年以来国内外有关“颌骨内表皮样囊肿”的文献共19篇，其中国内文献11篇5-15，国外文献 8 篇16-23，加上本研究病例一共 20 例患者，患者的基本病例资料见表1。其中男性12例，女性6例，有2例患者性别未说明；上颌3例，下颌 17例，上下颌比例为 317，且病变多发生在下颌骨体部及升支；发病年龄为1672岁，平均年龄为34岁；大部分患者无相关外伤或手术史，仅有3例记录有外伤和手术史；有5例患者病变部位伴有埋伏牙存在；病变治疗的方法均为全麻下手术摘除。2.1 病因目前关于颌骨内表皮样囊肿病例报道较少，其发病机制尚未明确，大部分学者参照软组织表皮样囊肿的病因将其分为先天性和后天性，先天性指由胚胎时期各部位发生融合（尤其是第一鳃弓和第二鳃弓）时上皮细胞遗留或者嵌入骨组织中后发展而来24；后天性又称植入性，指由手术或者外伤等因素导致上皮细胞的植入或者其他医源性因素导致炎症组织的残留进而发展成为表皮样囊肿24-25。因上皮细胞来源于外胚层，而颌骨来源于中胚层，故有学者12-14认为颌骨内表皮样囊肿由胚胎时期遗留的上皮细胞发展而来的可能性较少。也有学者报道颌骨内表皮样囊肿由牙齿发育时期的牙囊上皮发育而来7,13,18,23。本病例，患者16岁，无相关外伤及手术史，发生在下颌骨内的表皮样囊肿内含一埋伏牙，且表皮样囊肿其囊壁与图 4 病理检查结果：右侧下颌骨表皮样囊肿 苏木精-伊红染色 200Fig 4 Pathological findings:right mandibular epidermoid cyst hematoxylin-eosin staining 200表 1颌骨内表皮样囊肿患者的病例资料Tab 1Case data of patients with intra-maxillary epidermoid cysts作者胡军5黄玉婷等6吴小玉等7骆琦等8陈飞等9刘年元等10段介君等11高华珊等12文跃进13唐学敏等14丁克法15Noffke20Ertem等16Ohn等21Thomas等22Park等18Loxha等19Jayade等17Toptas等23本例性别男女男男男男不详男男男男男男女女女女男不详女年龄/岁4172302237453820195322385928222241312416部位右下颌骨体部右下颌骨升支右下颌骨体部及升支左下颌骨体部右下颌骨体部及升支、髁突、喙突右下颌支左下颌骨体部右下颌骨体部及升支右上颌骨右上颌骨左下颌骨体部左下颌骨升支右上颌骨前部左下颌骨体部左下颌骨体部左下颌骨体部左下颌骨升支左下颌骨体部双侧下颌骨体部右下颌骨体部及升支有无外伤、手术史无无无无无无无无无无无有无无无无有有无无是否伴有埋伏牙否否是否否否否否是否否否否否否是否否是是治疗方法手术摘除手术摘除手术摘除手术摘除手术摘除手术摘除手术摘除手术摘除手术摘除手术摘除手术摘除手术摘除手术摘除手术摘除手术摘除手术摘除手术摘除手术摘除手术摘除手术摘除480第4期任碧晖，等：下颌骨内表皮样囊肿1例及文献分析牙囊组织均为鳞状上皮，故笔者认为该表皮样囊肿可能由剩余的牙囊上皮发展而来，但其机制还待进一步探讨。2.2 临床表现颌骨内表皮样囊肿青壮年多发，男性多于女性，发病年龄多为2030岁，部位以下颌骨体部及升支常见，通常生长缓慢，早期无明显自觉症状，一般为临床X线检查后发现。后期囊肿可向四周呈膨胀性增长，颊舌侧扪诊可触及乒乓球样感，涉及邻牙时会引起邻牙的松动、疼痛等不适感，严重者可导致双侧面部不对称，张口受限，甚至发生颌骨病理性骨折等。X线检查示颌骨内圆形或椭圆形低密度影，多为单囊，边界清晰，可见骨白线，周围骨质受压吸收，累积邻牙时可导致邻牙牙根移位或吸收，牙齿松动，伴或不伴有埋伏牙。病理学检查见表皮样囊肿囊壁较厚，呈乳白色，囊腔内有白色豆腐渣样物质，可见角化物，镜下可见囊壁为过度正角化的复层鳞状上皮，囊内充满层状角蛋白，无皮肤附属器。2.3 鉴别诊断由于颌骨内表皮样囊肿较为罕见，且其临床表现及影像学表现无特异性，术前不易诊断，临床上常被忽略或误诊。术前需与颌骨内囊肿、肿瘤等相鉴别，如根尖周囊肿（残余囊肿）、始基囊肿、含牙囊肿、牙源性角化囊肿、成釉细胞瘤以及各类非牙源性囊肿等。根尖周囊肿在口腔内可发现深龋、残根或死髓牙，始基、含牙囊肿可伴有缺牙或有多余牙，牙源性角化囊肿穿刺可抽出黄白色角蛋白样物质，成釉细胞瘤可为多房型，边界不清，穿刺可抽出褐色液体，非牙源性囊肿有特定的部位及与牙的关系。有文献报道MR扩散加权成像（DWI）高信号对骨表皮样囊肿具有重要的诊断价值，但最终确诊仍需病理学检查。本病例表皮样囊肿内含一埋伏牙，其临床表现及影像学检查均与含牙囊肿相似，易混淆，需借助组织病理相鉴别。2.4 治疗和预后颌骨内表皮样囊肿与口内其他囊肿一样，治疗方式首选手术摘除。术前应拍摄X线片以确定囊肿的范围及与重要解剖结构的关系，制定手术计划，如果囊肿较为局限，手术可在局麻下进行，于病变部位相应的口腔前庭沟黏膜移行处切开，翻瓣去骨，充分暴露囊壁，将囊肿完整摘除；如果囊肿涉及下颌骨体部、下颌角、下颌升支等，病变范围较广，可选择在全麻下行口内切开，若口内切口无法完成时应选择口外切口。术中注意保护面神经、下牙槽神经及其血管。颌骨内表皮样囊肿通常为良性病变，预后较好，不易复发。文献报道的19例患者均进行了手术摘除，术后未见复发。本例患者在全麻下行“颌骨囊肿摘除术”，术中完整取出囊壁及拔除埋伏牙，术后一个半月复查见创口愈合良好，无不适感，估计预后良好。此外，对于47牙的处理，临床上通常有两种方案，一种是保留47牙，根管治疗后行截根术，以保存47牙的功能，但该方案存在后期复发的可能性；另外一种方案是拔除47牙，完整彻底地摘除囊肿，避免后期复发。在与患者及患者家属反复沟通后，为避免复发的可能，患者及其家属最终选择拔除47牙。综上所述，位于下颌骨内表皮样囊肿十分罕见，伴有埋伏牙的表皮样囊肿常与含牙囊肿相混淆，术前应根据病史、影像学检查、穿刺等与颌骨内囊肿、肿瘤相鉴别，依据病变具体位置及范围来选择手术方式，术后病理检查对确诊病变性质十分重要。通过本病例报告1例下颌骨内伴埋伏牙表皮样囊肿，旨在探讨分析颌骨内表皮样囊肿的疾病分布特点、病因、临床表现、诊断以及治疗方法等，为临床医生提供参考依据。利益冲突声明：作者声明本文无利益冲突。参考文献1Sunil S,Oommen N,Rathy R,et al.Epidermoid cysts of head and neck region:case series and review of literatureJ.Int J Odontostomatol,2014,8:165-169.2魏欣,韩冰.腮腺深叶表皮样囊肿附病例报告1例J.现代口腔医学杂志,2022,36(1):65-68.Wei X,Han B.A case report of a deep lobe epidermoid cyst of the parotid gland with a case reportJ.J Modern Oral Med,2022,36(1):65-68.3孙晓卫,丁元萍,张建基,等.颞骨原发表皮样囊肿伴胆脂瘤 1 例J.山东大学耳鼻喉眼学报,2006,20(5):470-471.Sun XW,Ding YP,Zhang JJ,et al.Primary epidermoid cyst with cholesteatoma of the temporal bone in a caseJ.J Otolaryngol Ophthalmol Shandong Univ,2006,20(5):470-471.4Montebugnoli L,Tiberio C,Venturi M.A rare case of congenital epidermoid cyst of the hard palateJ.BMJ Case Rep,2011,2011:bcr0720114485.4812023-08 41（4）华西口腔医学杂志 West China Journal of Stomatology5胡军.下颌骨巨大表皮样囊肿1例报告J.口腔医学,1996,16(4):191.Hu J.Report of a case of giant epidermoid cyst of the mandibleJ.Stomatology,1996,16(4):191.6黄玉婷,韩振廷.下颌骨升支表皮样囊肿1例J.淮海医药,2001,19(6):469.Huang YT,Han ZT.A case of epidermoid cyst of the ascending branch of the mandibleJ.J Huaihai Med,2001,19(6):469.7吴小玉,王雪莹,马振兴,等.下颌骨体内巨大表皮样囊肿1例J.现代口腔医学杂志,2008,22(4):361.Wu XY,Wang XY,Ma ZX,et al.A case of giant epidermoid cyst in the mandibleJ.J Modern Stomatol,2008,22(4):361.8骆琦,陈涌,刘华,等.下颌骨原发表皮样囊肿1例J.昆明医学院学报,2008,29(6):179-180.Luo Q,Chen Y,Liu H,et al.A case of primary epidermoid cyst of the mandibleJ.J Kunming Med Univ,2008,29(6):179-180.9陈飞,金壮,王毅,等.右侧下颌骨巨大表皮样囊肿影像表现1例J.中国医学影像技术,2009,25(5):893.Chen F,Jin Z,Wang Y,et al.Imaging findings of giant epidermoid cyst in the right mandible:case reportJ.Chin J Med Imaging Technol,2009,25(5):893.10刘年元,韩福刚,何晓鹏,等.下颌骨表皮样囊肿一例J.临床放射学杂志,2011,30(4):594.Liu NY,Han FG,He XP,et al.A case of epidermoid cyst of the mandibleJ.J Clin Radiol,2011,30(4):594.11段介君,薛敏,翟乐.下颌骨表皮样囊肿一例J.内蒙古医学杂志,2012,44(10):1271-1272.Duan JJ,Xue M,Zhai L.A case of epidermoid cyst of the mandibleJ.Inner Mongolia Med J,2012,44(10):1271-1272.12高华珊,许广杰,宋毅果,等.下颌骨表皮样囊肿1例J.人民军医,2014,57(5):543.Gao HS,Xu GJ,Song YG,et al.A case of epidermoid cyst of the mandibleJ.People Mil Surg,2014,57(5):543.13文跃进.上颌骨内表皮样囊肿1例报告J.口腔医学,2001,21(4):194.Wen YJ.Report of a case of epidermoid cyst in the maxillaJ.Stomatology,2001,21(4):194.14唐学敏,左金华,高红,等.上颌骨表皮样囊肿1例J.口腔医学研究,2017,33(12):1336-1337.Tang XM,Zuo JH,Gao H,et al.Case report:epidermoid cyst in maxillaJ.J Oral Sci Res,2017,33(12):1336-1337.15丁克法.下颌骨表皮样囊肿1例报告J.现代口腔医学杂志,1989,3(3):141.Ding KF.Report of a case of epidermoid cyst of the mandibleJ.J Modern Stomatol,1989,3(3):141.16Ertem SY,Uckan S,Ozdemir H.An unusual presentation of an intraosseous epidermoid cyst of the anterior maxilla:a case reportJ.J Med Case Rep,2014,8:262.17Jayade BV,Upadya VH,Gopalkrishnan K,et al.Epidermal inclusion cyst of the mandible after extraction of a third molar:case reportJ.Br J Oral Maxillofac Surg,2012,50(5):e72-e74.18Park JW,Kim RG,Roh SH,et al.Epidermoid cyst of the mandible:a case reportJ.Korean J Oral Maxillofac Pa-thol,2015,39(6):657-660.19Loxha MP,Salihu S,Kryeziu K,et al.Epidermoid cyst of mandible ramus:case reportJ.Med Arch,2016,70(3):238-240.20Noffke CE.Implantation-type epidermoid cyst of the mandibleJ.Dentomaxillofac Radiol,1999,28(6):383-385.21Ohn BH,Koh SW,Park SJ,et al.Epidermoid cyst of the mandible:case reportJ.J Korean Assoc Maxillofac Pla-st Reconstr Surg,2011,33:535-539.22Thomas M,Tremain R,Laugharne D.Epidermal cyst of the mandible:a case reportJ.Oral Surg,2017,10(3):171-173.23Toptas O,Akkas I,Tek M,et al.Intraosseous epidermoid cyst associated with impacted mandibular wisdom teeth:an uncommon entityJ.J Clin Diagn Res,2014,8(7):ZD31-ZD32.24Makos C,Noussios G,Peios M,et al.Dermoid cysts of the floor of the mouth:two case reportsJ.Case Rep Med,2011,2011:362170.25Kudoh M,Harada H,Omura K,et al.Epidermoid cyst arising in the submandibular regionJ.Case Rep Med,2013,2013:419289.（本文编辑 杜冰）482